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視神経網膜炎治療中に末梢性顔面神経麻痺を伴った成人ネコひっかき病の1 例

admin — Sat, 27 Feb 2021 15:21:03 +0000

《原著》あたらしい眼科38（2）：214.219，2021c視神経網膜炎治療中に末梢性顔面神経麻痺を伴った成人ネコひっかき病の1例髙木宣典＊1佐々由季生＊1清水瑞己＊1髙木由貴＊2三根正＊2永岡信一郎＊3松石英城＊1上床希久＊1高島洋＊1西原雄之介＊1相部仁＊1園田康平＊4江内田寛＊2＊1佐賀県医療センター好生館眼科＊2佐賀大学大学院医学系研究科眼科学＊3永岡眼科医院＊4九州大学大学院医学研究院眼科学分野CNeuroretinitisinaCaseofCatScratchDiseasewithPeripheralFacialNerveParalysisNorifumiTakaki1）,YukioSassa1）,TamamiShimizu1）,YukiTakaki2）,TadashiMine2）,ShinichiroNagaoka3）,HidekiMatsuishi1）,KikuUwatoko1）,HiroshiTakashima1）,YunosukeNishihara1）,HitoshiAibe1）,Koh-HeiSonoda4）CandHiroshiEnaida2）1）DepartmentofOphthalmology,Saga-kenMedicalCentreKoseikan,2）DepartmentofOphthalmology,SagaUniversityGraduateSchoolofMedicine,3）NagaokaEyeClinic,4）DepartmentofOphthalmology,GraduateSchoolofMedicalSciences,KyushuUniversityC視神経網膜炎を伴ったネコひっかき病治療中に顔面神経麻痺を伴ったC1例を経験したので報告する．症例はC65歳，男性．全身倦怠感，多発リンパ節腫脹を認めた．経過中に左眼耳側視野障害を自覚し，佐賀県医療センター好生館眼科紹介受診．初診時視力右眼（1.2），左眼（0.8）．左視神経乳頭腫脹および同部位より中心窩へ連続する漿液性網膜.離を認めた．発症C4週間前にネコにかまれており，腋窩リンパ節腫脹に加えて，炎症反応が強かったためネコひっかき病を疑い，ドキシサイクリン内服開始．治療C4日後に左末梢性顔面神経麻痺を発症したため，プレドニゾロン内服を追加した．Bartonellahenselae血清抗体価を測定し，IgG抗体がC1,024倍と上昇していたためネコひっかき病と診断した．治療後，視神経乳頭腫脹，視野障害および顔面神経麻痺の改善を認めた．ネコひっかき病に視神経網膜炎と顔面神経麻痺を併発したまれな症例であった．CPurpose：Cat-scratchdisease（CSD）isCaCself-limitingCinfectiousCdiseaseCcharacterizedCwithClymphadenopathyCinCaCpatientCwithCaChistoryCofCcatCcontact.CCSDCwithCfacialCnerveCparalysisCisCveryCrare.CSubjectsandmethods：CHerewereportthecaseofa64year-oldmalewithprolongedgeneralfatigue.LaboratorytestsexhibitedelevatedwhitebloodcellcountsandahighC-reactiveproteinvalue.MultiplemesentericlymphadenopathywassuspectedasCmalignantClymphomaCorCmetastasisCofCprostateCtumorCtreatedCwithCanti-androgenCagent.CAClymphCnodeCbiopsyCwasCexpectedCtoCcon.rmCtheCdiagnosis.CTheCpatientCalsoChadCaCvisualC.eldCabnormalityCinCtheCleftCeye,CandCwasCreferredCtoCourChospital.CFundusCexaminationCrevealedCopticCneuroretinitisCinCtheCleftCeye.CGoldmannCperimeterCexaminationCrevealedCtheCexpansionCofCtheCMarriottCblindCspotCandCparafovealCsmallCscotomasCinCtheCleftCeye.CHeChadahistoryofacatbite4-weeksbeforetheonsetoftheclinicalsigns.SerumIgGtiterforBartonellahenselaebacteriawaspositive.Results：Oraldoxycyclinetreatmentwasstarted.Fourdaysaftertheinitiationoftreatment,facialCnerveCparalysisCinCtheCleftCsideCwasCobserved.CMagneticCresonanceCimagingCidenti.edCtwoCenhancedCparotidClymphCnodesCaroundCtheCfacialCnerveCbranches.CPrednisoloneCwasCaddedCforCseveralCweeks,CwhichCresultedCinCaCgoodclinicalresponse.Atfollow-up,thepatientwaswithoutsymptomsorsignsofthedisease.Theabnormalvisu-alC.eldandfacialnerveparalysiswasimprovedafterthetreatments.Conclusions：ThisistheC.rstreportaboutaCSDCcaseCwithCbothCopticCneuroretinitisCandCperipheralCfacialCnerveCparalysis.CHistoryCofCanimalCcontact,CregionalClymphadenopathyandopticneuroretinitisremindedusoftheCSD.Serologicaltestingwashelpfulforthediagnosis.〔AtarashiiGanka（JournaloftheEye）38（2）：214.219,C2021〕〔別刷請求先〕髙木宣典：〒840-8571佐賀市嘉瀬町中原C400佐賀県医療センター好生館眼科Reprintrequests：NorifumiTakaki,DepartmentofOphthalmology,Saga-kenMedicalCentreKoseikan,400Nakabaru,Kase-machi,Sagacity840-8571,JAPANC214（98）Keywords：ネコひっかき病，視神経網膜炎，顔面神経麻痺，多発リンパ節腫脹．catscratchdisease,opticneuro-retinitis,facialnerveparalysis,multiplelymphadenopathy.Cはじめにネコひっかき病（catCscratchdeisease：CSD）はネコを含む動物の引っかき傷や咬傷などによりCBartonellaChenselaeが感染することで発症する．所属リンパ節腫大や発熱を主徴とし，軽症例は自然軽快する．CSDに伴う眼合併症としてはCParinoud結膜炎，視神経網膜炎，前部ぶどう膜炎などであるが，発症の頻度は低く，視神経網膜炎はCCSDの約C1.2％である．CSDに伴う顔面神経麻痺の報告はさらにまれであり1.3），視神経網膜炎と合併した報告はない．今回，筆者らは，CSDに伴う片眼の視神経網膜炎を発症した患者が，経過中に末梢性顔面神経麻痺を生じた症例を経験したので，治療経過とともに報告する．CI症例患者：65歳，男性．主訴：全身倦怠感，左眼視野異常．現病歴：前立腺癌に対するホルモン療法（ビカルタミド内服）中．約C1カ月前から全身倦怠感を訴えて近医内科を受診．発熱は認めなかったが，白血球数，CRP濃度上昇を認めていた．原因検索目的で佐賀県医療センター好生館（以下，当院）内科を紹介受診した．造影CCTでは，前立腺癌の明らかな再発は認めず，両肺多発小結節，膵島周囲および腸間膜に多発リンパ節腫大を認めたため，診断目的でリンパ節生検の予定であった（図1a）．内科初診C3日後に左眼耳側視野障害を自覚し，近医眼科を受診，左視神経乳頭腫脹を指摘され，精査目的で当院眼科を紹介受診した．初診時眼所見：視力は右眼C0.8（1.5pC×sph＋1.75D（cylC.1.50DAx90°），左眼C0.4（0.8C×sph＋1.00D（cyl.0.50DAx100°）．眼圧は右眼C9mmHg，左眼C10mmHg．直接対光反射は両眼とも異常なく，相対的瞳孔求心路障害なし．濾胞性結膜炎および前房内炎症細胞浸潤を認めず．眼底検査で左眼視神経乳頭浮腫および両眼白色滲出性病変を下方アーケード血管周辺に認め，光干渉断層計（opticalCcoherenceCtomog-raphy：OCT）で乳頭黄斑部間の網膜浮腫，漿液性網膜.離を認めた（図2a,b,3）．硝子体中の炎症細胞浸潤は認めず．中心フリッカー値（criticalC.ickerfrequency：CFF）は右眼37CHz，左眼C30CHzと左眼低下を認めた．動的視野検査では左眼のCMariotte盲点の拡大と孤立暗点を認めた（図4）．初診時全身所見：体温C36.0℃．脈拍C92回/分．血圧C155/105CmmHg．1週間前よりロキソプロフェンC60Cmgおよびトラマドール塩酸塩C37.5Cmg，アセトアミノフェンC325Cmg内服中で発熱は認めず．触診上，頭頸部リンパ節は認めなかったが，右腋窩に発赤を伴わない類円型リンパ節腫脹（33C×13mm）を認めた（図1b）．血液検査：WBC19,000/μl（neut73.5％，eosino1.0％，Cbaso1.9％，mono9.5％，lymph15.0％），RBC399万/μl，CPlt24.5万/μl，総蛋白C6,3Cg/dl，尿素窒素C8.9Cmg/dl，クレアチニンC0.92Cmg/dl,CCRP19.17Cmg/dl，アスパラギン酸アミノトランスフェラーゼC41CU/l，アラニンアミノトランスフェラーゼC30CU/l，乳酸脱水素酵素C352CU/l，sIL-2R987U/ml．感染症抗体：B型肝炎ウイルス抗体（C.），C型肝炎ウイルス抗体（C.），ヒトCT細胞白血病ウイルス抗体（C.），ヒト免疫不全ウイルス抗体（C.），梅毒定性検査（C.）．髄液検査所見：色調は無色，性状水様透明，細胞数C10/μl，lymph41.0％，糖C61.0Cmg/dl，蛋白C43Cmg/dl，ミエリン塩基性蛋白C43Cmg/dl．経過：ネコを飼育しており，発症C4週間前に右手を噛まれていたことからCCSDを疑い，内科主治医と相談しドキシサイクリン（100Cmg/日）内服を開始した．リンパ節生検予定のため，ステロイド内服は行わなかった．内服開始C4日後に全身倦怠感の改善，食欲回復あり．リンパ節腫脹の新規出現なく，腋窩リンパ節縮小を認め，眼底所見は視神経乳頭腫脹の軽減および網膜白色滲出性病変の消退を認めた．同時期より左閉眼障害，左口角下垂を認め，脳神経内科受診し，頭部造影CMRIおよび髄液検査施行．顔面神経分枝の走行部位に一致した造影増強効果のある耳下腺リンパ節をC2カ所認めた（図5）．柳原法による顔面神経麻痺スコアはC24/40程度．末梢性顔面神経麻痺の診断でプレドニン（30Cmg/日）を内服，その後漸減した．また，Bell麻痺の可能性も考慮し，アシクロビル（1,000mg/日）をC1週間内服した．顔面神経麻痺症状は治療開始後C1カ月で軽快し，ドキシサイクリン内服開始C3週間後には眼底所見も改善した．免疫蛍光抗体法でCB.Chense-lae抗体を測定し，IgM陰性，IgG1,024倍であった．内服中止C1カ月後には左眼視力はC0.6（1.2C×sph＋1.50D（cyl.1.25DAx110°）と改善し，視神経乳頭浮腫および漿液性網膜.離の消退を認め，動的視野検査でCMariotte盲点は縮小し，孤立暗点は消失した（図1c,d,2,3）．CII考按CSDはグラム陰性桿菌であるCB.henselaeの接触感染により発症する．その感染経路はネコを含む動物の引っかき傷や咬傷，ネコノミから感染した報告もある1）．接触後C2週間以内に発赤や丘疹，膿疱を伴い，1カ月以内で所属リンパ節が図1初診時の胸腹部造影（a）と右腋窩部エコー（b）両肺の多発小結節および腸間膜に多数のリンパ節腫脹を認めた．右腋窩に類円型リンパ節腫脹（33C×13mm）を認めた．図2初診時眼底写真（a,b）と治療後15日（c），治療後1カ月半（d）の眼底写真a,b：左眼視神経乳頭浮腫および両眼下方アーケード血管周囲の白色滲出性病変を認めた．Cc,d：治療後は黄斑部周囲に星芒状白斑（C.）を認め，その後左眼視神経乳頭浮腫の改善を認めた．図3初診時（左）と治療後1カ月半（右）のOCT左眼視神経乳頭黄斑部間の網膜浮腫および中心窩に及ぶ漿液性網膜.離を認め，治療後はほぼ正常化した．図4初診時（左）と治療後1カ月（右）の動的視野検査左眼CMariotte盲点の拡大と上方の孤立暗点を認めたが，治療後に改善を認めた．腫脹する．自覚症状としては，発熱や頭痛，全身倦怠感を伴うことが多いとされる4,5）．CSDに付随する神経学的合併症としては，急性脳症がもっとも多くC2.3％であり，成人例に多く，てんかん発作，小脳失調，脊髄炎，聴覚障害などの症状の報告がある4）．本症例のように顔面神経麻痺を併発したCCSDの症例報告はまれであり，成人の報告は海外も含めて数例に留まる1.3）．正確な病因は不明であるが，発症機序として耳下腺リンパ節周囲の顔面神経分枝への直接的圧迫または炎症波及の可能性が疑われている6,7）．本症例では，ドキシサイクリンを投与し，全身倦怠感や腋窩リンパ節腫脹の改善をみた内服開始C4日後に顔面神経麻痺を生じている．造影CMRI検査で，左耳下腺図5頭部造影MRI左耳下腺リンパ節の造影増強効果をC2カ所認めた（C.）．リンパ節の造影増強効果をC2カ所認めており，末梢の顔面神経走行に一部接していた．この所見が顔面神経麻痺の直接の原因であるかは不明であるが，その後ステロイド内服で改善したことから，過去の報告にもあるように，今回の顔面神経麻痺の発症には炎症反応の関与が強く疑われた7）．末梢性顔面神経麻痺に対する治療として，Bell麻痺の可能性も考慮して治療ガイドラインに従ってアシクロビルの投与を併用した．観察期間中にCHunt症候群に認めるヘルペス疹は認めていない．Bell麻痺では膝神経節から末梢部でCMRI造影増強効果を認めるとの報告もある8）．しかしながら本症例では，患側顔面神経で同様の造影増強効果は指摘されなかった．眼症状は急性濾胞性結膜炎を併発するCParinoud症候群のほか，星芒状白斑，網膜静脈閉塞，ぶどう膜炎などがあり，視神経網膜炎が併発する症例は全体の2％未満とされる9.11）．視神経網膜炎の鑑別疾患としてはCVogt-小柳-原田病やサルコイドーシス，結核や梅毒をはじめとした感染症があげられる．本症例では前眼部の炎症所見を認めず，髄液細胞増多や胸部CCTで肺門部リンパ節腫脹を認めなかったこと，感染症検査が陰性であったことから鑑別疾患を否定した．sIL-2Rが高値であったが，感染症や自己免疫疾患などでも高値を示すため，悪性リンパ腫を含む血液疾患を積極的に疑うほどの数値ではなかった12）．問診で発症C4週間前に飼いネコに噛まれており，腋窩リンパ節腫脹，特徴的な視神経網膜炎に加え，血液検査で炎症反応上昇を認めたことからCCSDを疑った．確定診断には抗体価測定が有用とされている．判定には約2週間を要するため，本症例のように視力低下がある場合には，検査結果を待たずに治療を行う．免疫蛍光抗体法を用いた単一血清検査でCIgM20倍以上またはCIgG512倍以上，ペア血清でCIgGがC4倍以上の変動の場合に陽性である13）．今回の症例では，B.ChenselaeIgMは陰性であったが，発症C3カ月以内のCIgM陽性率は約C14.50％と低い14,15）．健常人ではCB.ChenselaeIgGは最大C256倍まで上昇することが報告されており，単一血清ではC512倍以上が診断基準となる4）．血清学的検査に加えて，最近では遺伝学的アプローチであるPCR（polymeraseCchainreaction）法によるCB.ChenselaeDNAの検出も補助診断として報告がある15,16）．本症例では前立腺癌治療中のため癌転移や悪性リンパ腫を疑い，当初リンパ節生検が検討されたが，病変が深部かつ微細であることや，内服加療中に腋窩リンパ節が縮小したため摘出は見送られた．診断がむずかしい場合にはリンパ節生検を行い，腫瘍性疾患の鑑別を行うことが必要となる．臨床症状の重いCCSD治療では，第C3世代セフェム，アジスロマイシン，エリスロマイシン，ゲンタマイシン，テトラサイクリン，リファンピシンなどが良好な感受性を示す17）．視神経乳頭への病変を認めた場合には炎症による不可逆性の変化を避ける目的でステロイド内服を併用する報告も多い18）．本症例ではネコとの接触歴，全身所見および眼所見から総合的にCCSDと判断し，先行的にドキシサイクリンの投与を行った．経過中，末梢性顔面神経麻痺を併発したためにステロイド内服を行い，全身症状および眼症状の回復を得られた．その際，血清学的検査が診断に有用であった．CSDに伴う視神経網膜炎，顔面神経麻痺の合併した症例はこれまで報告がなく，本症例は非常にまれな症例と考えられた．文献1）余瀬まゆみ，西平修，井上定三ほか：猫ひっかき病による顔面神経麻痺の一例．FacialNResJpnC5：157-166,C19852）金谷浩一郎，波多野光紀：猫ひっかき病による顔面神経麻痺例．耳鼻臨床C92：31-35,C19993）大城聡，比嘉睦，太田孝男ほか：猫ひっかき病に末梢顔面神経麻痺を合併したC12歳，男児例．日本小児科学会雑誌C107：685-686,C20034）吉田博，草場信秀：ネコひっかき病─疫学と臨床─．感染症30：49-55,C20005）MurakamiK,TsukaharaM,TsuneokaHetal：CatscratchdiseaseCanalysisCofC130seropositiveCcases.CJCInfectCChe-motherC8：349-352,C20026）GanesanK,MizenK：Catscratchdisease：Anusualcauseoffacialpalsyandpartialptosis：casereport.JOralMax-illofacSurgC63：869-872,C20057）NakamuraCC,CInabaCY,CTsukaharaCKCetal：ACpediatricCcasewithperipheralfacialnervepalsycausedbyagranu-lomatouslesionassociatedwithcatscratchdisease.BrainDevC40：159-162,C20188）柳田昌宏：顔面神経の造影CMRI─第C2報─顔面神経麻痺患者の造影効果部位の検討．日本耳鼻科学会誌C96：1329-1339,C19939）KsiaaI,AbrougN,MahmoudAetal：UpdateonBarton-ellaneuroretinitis.JCurrOphthalmolC31：254-261,C201910）CelikerH,KazokogluH,EraslanMetal：Bartonellahense-laeCneuroretinitisCinCpatientsCwithoutCcatCscratch.CJpnJInfectDisC71：397-401,C201811）溝渕朋佳，天野絵梨，谷口義典ほか：ぶどう膜炎，視神経網膜炎，無菌性髄膜炎を呈した猫ひっかき病のC2例．日本内科学会雑誌C106：2611-2617,C201712）TsujiokaCT,CKishimotoCM,CKondoCTCetal：TheCimpactCofCserumsolubleinterleukin-2receptorlevelsonthediagno-sisCofCmalignantClymphoma.CKawasakiCMedCJC37：19-27,C201113）草場信秀，吉田博：猫ひっかき病におけるCBartonellahenselae抗体の経時的測定の臨床的意義─間接蛍光抗体法による検討─．感染症誌C75：557-561,C200114）BergmansCAM,CPeetersCMF,CSchellekenCJFCetal：PitfallsCandfallaciesofcatscratchdiseaseserology：evaluationofBartonellahenselae-basedindirectC.uorescenceassayandenzyme-linkedCimmunoassay.CJCClinCMicrobiolC35：1931-1937,C199715）ChondrogiannisaK,VezakisbA,DerpapasbMetal：Sero-negativeCcat-scratchCdiseasediagnosisedbyPCRdetectionCofBartonellaChenselaeCDNACinClymphCnodeCsamples.CBrazCJInfectDisC16：96-99,C201216）FukusimaCA,CYasuokaCM,CTsukaharaCMCetal：ACcaseCofCcatscratchdiseaseneuroretinitiscin.rmedbypolymerasechainreaction.JpnJOphthalmolC47：405-408,C200317）DolanCMJ,CWongCMT,CRegneryCRLCetal：SyndromeCofCRochalimaeaChenselaeCadenitisCsuggestingCcatCscratchCdis-ease.AnnInternMedC118：331-336,C199318）小林かおり，古賀隆史，沖輝彦ほか：猫ひっかき病の眼底病変．日眼会誌C107：99-104,C2003＊＊＊

視神経網膜炎を発症したネコひっかき病の1例

admin — Sun, 31 Aug 2008 03:19:03 +0000

———————————————————————-Page1（117）11630910-1810/08/\100/頁/JCLSあたらしい眼科25（8）：11631166，2008cはじめにネコひっかき病（catscratchdisease：CSD）は，グラム陰性桿菌であるBartonellahenselaeの感染により惹起される疾患であり，ネコのノミが中間ベクターとして考えられている．CSDは若年者での報告が多く，秋から冬にかけて発症し，温暖地域に好発するといわれている．多くの症例では，発熱，リンパ節腫脹，皮膚症状といった全身症状を呈するが，眼症状を伴うことも知られている．今回筆者らは視神経網膜炎を発症し，B.henselae抗体が陽性であったことよりCSDと診断した症例を経験したので報告する．I症例患者：31歳，女性．主訴：発熱，頭痛，左眼視力低下と眼痛．現病歴：平成18年11月1日より40℃以上の発熱，頭痛が出現，市販薬を内服するも改善なく，11月4日他院内科を受診し，アジスロマイシン，ロキソプロフェンナトリウム内服開始となる．11月6日再診時WBC（白血球）11,600/μl，CRP（C反応性蛋白）11.4mg/dlと上昇がみられた．11月9日再診時，CRPは改善しておりアジスロマイシン内服は中止，その頃から左眼違和感を自覚し，また左眼視力低下を自覚したため，翌日近医眼科を受診するも原因不明であ〔別刷請求先〕中島史絵：〒181-8611東京都三鷹市新川6-20-2杏林大学医学部眼科学教室Reprintrequests：ChikaeNakashima,M.D.,DepartmentofOphthalmology,KyorinUniversitySchoolofMedicine,6-20-2Shinkawa,Mitaka-shi,Tokyo181-8611,JAPAN視神経網膜炎を発症したネコひっかき病の1例中島史絵渡辺交世慶野博岡田アナベルあやめ杏林大学医学部眼科学教室NeuroretinitisinaCaseofCatScratchDiseaseChikaeNakashima,TakayoWatanabe,HiroshiKeinoandAnnabelleAyameOkadaDepartmentofOphthalmology,KyorinUniversitySchoolofMedicine今回，筆者らは急性期のネコひっかき病の1例を経験したので報告する．症例は，31歳，女性．発熱，頭痛に続く左眼視力低下と眼痛を自覚し，当科を紹介受診した．初診時の左眼矯正視力は0.08，前眼部から中間透光体にかけての異常はなかったが，左眼視神経乳頭上に白色の硝子体混濁と黄斑部の網膜下液がみられた．視野検査では左眼にMariotte盲点の拡大が検出され，蛍光眼底造影では視神経乳頭上の占拠性病変による低蛍光がみられた．経過中，黄斑部に星芒状滲出斑が出現したためネコひっかき病を疑いBartonellahenselae血清抗体価を測定し，クラリスロマイシン内服を開始した．B.henselaeに対する免疫グロブリンIgG，IgM抗体がともに上昇していたことよりネコひっかき病と確定した．治療開始後1カ月で左眼の視力は1.0へ回復し，視野もほぼ正常化した．Wereportacaseofacutecatscratchdisease（CSD）.Thepatient,a31-yaer-oldfemale,presentedwithreducedleftvisionandeyepainafterrecentlyexperiencingfeverandheadache.Herbest-correctedvisualacuitywas0.08OS.Theanteriorsegmentandocularmediawerenormalinthelefteye,butfunduscopydisclosedawhiteopacityoverlyingtheopticdisc,withsubretinaluidinthemacula.Anenlargedblindspotwasdetectedbyvisualeldtesting；uoresceinangiographyshowedtheopticdisctobeblockedbytheopacity.Sixdaysafterpre-sentation,maculastarchangesappearedandsystemicclarithromycinwasadministeredforasuspecteddiagnosisofCSD.Elevatedimmunoglobulin（Ig）GandIgMBartonellahenselaeantibodieswerelaterconrmed；recoveryofvisualacuityandvisualeldwereobservedby1month.〔AtarashiiGanka（JournaloftheEye）25（8）：11631166,2008〕Keywords：ネコひっかき病，視神経網膜炎，バルトネラヘンセラ，星芒状滲出斑．catscratchdisease,neurore-tinitis,Bartonellahenselae,maculastar.———————————————————————-Page21164あたらしい眼科Vol.25，No.8，2008（118）り，11月13日他大学病院眼科を受診．両視神経炎疑いにて11月15日精査目的に当科紹介受診となる．既往歴：幼少期よりくも膜胞の指摘あり．生活歴：ペット飼育やネコとの接触歴はないが，平成18年7，8月にダニに刺傷されることが多かった．初診時眼所見：視力は右眼1.2（n.c.），左眼0.07（0.08×1.00）で，眼圧は右眼13mmHg，左眼11mmHgであった．直接対光反射は両眼とも異常はなかったが，左眼にはわずかながら相対的瞳孔求心路障害を認めた．前眼部・中間透光体の異常はなく，眼底は右眼は正常であったが，左眼は視神経乳頭上に白色綿状の硝子体混濁と黄斑部の網膜下液がみられた（図1，6）．蛍光眼底造影では，左眼視神経上に占拠性病変による低蛍光がみられたが，蛍光漏出はなかった（図2）．限界フリッカー値は右眼は異常なかったが，左眼は20Hz以下と低下しており，左眼動的視野検査にてMariotte盲点の拡大を含めた中心暗点が検出された（図3）．図1初診時眼底写真VD＝1.2（n.c.），VS＝（0.08）．左眼視神経乳頭上に白色綿状の硝子体混濁，黄斑部の網膜下液を認める．図2初診時蛍光眼底写真（HRA2）右：フルオレセイン蛍光造影，左：インドシアニングリーン蛍光造影．左眼視神経上に占拠性病変を認めたが，蛍光漏出はない．図3初診時（左）と治療後半年（右）の動的視野検査初診時は中心暗点の拡大を認めたが，治療後はほぼ正常化した．———————————————————————-Page3あたらしい眼科Vol.25，No.8，20081165（119）初診時全身所見：体温37.4℃，脈拍72回/分，血圧84/50mmHg，全身に明らかなリンパ節腫脹はなかった．血液検査所見：Hb（ヘモグロビン）9.0g/dl，RBC（赤血球）447万/μl，Plt（血小板）20.1万/μl，WBC7,300/μl（seg63.6%，eosin1.6%，baso0.0%，mono7.8%，lymph27.1%），血沈1時間値84mm，2時間値118mm，AST（アスパラギン酸・アミノ基転移酵素）34IU/l，ALT（アラニン・アミノ転移酵素）62IU/l，CRP2.4mg/dl，Ig（免疫グロブリン）G2,315mg/dl，CH5080.6IU/ml，RF10IU/ml未満，b-Dグルカン（），エンドトキシン（）．感染症抗体：梅毒定性検査（），HCV（C型肝炎ウイルス）抗体（），HIV（ヒト免疫不全ウイルス）抗体（），CMV（サイトメガロウイルス）IgM（），CMVIgG（＋），マイコプラズマ抗体（），オウム病抗体（），EBV（Epstein-Barrウイルス）IgM（），EBVIgG（＋），VZV（水痘・帯状疱疹ウイルス）IgG（＋），HTLV（ヒトT細胞白血病ウイルス）-1抗体（），トキソプラズマ抗体（）．心電図：異常なし．画像検査：頭部CT（コンピュータ断層撮影）では前頭葉から側頭葉にかけて低吸収域があり，眼窩部MRI（磁気共鳴画像）では左眼視神経乳頭部に浮腫がみられた．胸部X線上異常はなかったが，腹部超音波では脾腫，脾臓内に低吸収域を認めた．また，腹部骨盤CTでは中等度の脾腫がみられた．培養：血液・尿とも細菌，真菌は検出されなかった．経過：自然経過観察にて視神経上の混濁および黄斑部の網膜下液は減少傾向を示した．初診後6日目に星芒状滲出斑が出現し（図4），ネコひっかき病を疑い，クラリスロマイシンの内服の開始と同時にBartonella血清抗体価を測定した．免疫蛍光抗体法（IFA）で測定したところ，結果はB.hense-laeIgM128倍（基準値16倍未満），B.henselaeIgG256倍（基準値64倍未満），B.quintanaIgM20倍未満（基準値16倍未満），B.quintanaIgG64倍（基準値64倍未満）であったことより，ネコひっかき病と診断した．眼所見はその後も改善傾向を示し（図5），左眼視力は（1.0）に改善，視野検査もほぼ正常となり（図3），OCT（光干渉断層計）上も黄斑部の網膜下液の減少を認めた（図7）．抗生物質開始4カ月後のB.henselae抗体価は酵素抗体法（EIA）で測定したところ，IgG1,024倍と高値であったが，IgM20倍未満と陰性化した．II考按CSDはネコとの接触や咬傷の既往歴と関連があり，発熱，頭痛，倦怠感，食欲不振，皮膚症状，リンパ節腫脹などの全身症状を呈する疾患である．眼所見を伴うこともあり，Par-inaud症候群が有名である．Parinaud症候群とはリンパ節図4初診後6日の左眼眼底写真黄斑に星芒状滲出斑を認めた．図5治療後1カ月の左眼眼底写真VS＝（1.2）．視神経乳頭上の混濁，網膜下液はほとんど消失した．図6初診時の左眼OCT網膜下液の貯留を認める．図7治療後半年の左眼OCT網膜下液は減少した．———————————————————————-Page41166あたらしい眼科Vol.25，No.8，2008（120）腫脹に急性濾胞性結膜炎を呈するものであるが，今回の症例ではそのような所見はなかった．その他網脈絡膜炎，視神経乳頭浮腫，星芒状滲出斑，網膜動静脈閉塞などがあり，視神経網膜炎は12%に発症したとの報告がある1）．本症例は明らかなネコとの接触はなかったが，ダニの刺傷歴はあった．Solleyらは24例中2例でネコとの接触がなかったがCSDと診断した症例を報告している2）．また，CunninghamらはネコのノミからB.henselaeが検出されていることからノミはベクターとして考えられると報告している3）．イヌなどネコ以外の動物と接触し，それらの動物よりB.henselaeが検出されたと報告4）されていることより，今回の症例はダニを介したB.henselaeの感染であった可能性も考えられる．本症例では，全身症状として弛張熱を呈したが，CSDに伴う発熱として藤井ら5）や萎澤ら6）も弛張熱を呈した後に網脈絡膜炎を生じ，B.henselae抗体が陽性であったことからCSDと診断した症例を報告しており，特徴的な臨床経過の一つと思われた．CSDの診断方法としては，B.henselae抗体価測定，リンパ節生検，髄液PCR（polymerasechainreaction）による細菌の検出などがある．抗体価測定は簡便であり，この検査法が普及したことよりCSDの診断率は向上した．ただし，非典型的な所見を伴っていたが抗体価が陽性であったためCSDと診断した症例もあり，そういった症例では特異性の高い検査の検討も必要である．抗体価測定には，EIAとIFAの2種類がある．EIAではIgG抗体価64倍以上，IgM抗体価20倍以上であった場合を陽性としており，IFAでは急性期においてIgM抗体陽性，IgG抗体価が1：256以上，急性期・回復期ペア血清で4倍以上の抗体上昇のいずれかを認めた場合を陽性としている．本症例では治療前はIgG，IgM抗体とも陽性であり，治療後4カ月目の測定ではIgG抗体は高値のままであったが，IgM抗体は陰性化した．これは本症例がCSDの急性期であったためと考えられる．一方，Rothovaらは全例ともIgMが陰性であったがIgGが高値であった症例を報告していること9）や，CSDの眼症状は全身症状を呈した後しばらく経ってから生じることが多いことより，感染の晩期に生じるのではないかと考えられている．そのため，眼症状はB.henselae自体の直接の感染によって発症するのではなく，何らかの免疫反応が関連して発症する可能性も推測されている．しかし，今までの報告のなかにもIgMが高値であったのちに陰性化した急性期の報告もあり68），CSDの眼症状は晩期だけでなく急性期にも生じることがあると考えられる．CSDは一般的に予後良好な疾患であり，自然治癒することが多いと考えられているが，抗生物質やステロイドの使用で病期が短縮することがある2,6,7）．抗生物質としてはニューキノロン，マクロライド，テトラサイクリン，ペニシリンなどさまざまなものが報告がされているが，効果的な薬剤あるいは治療期間についてはまだはっきりとした報告がない．また，抗結核薬の併用が有効であったとの報告2）や，抗炎症を目的としてステロイドの併用が有効であったとの報告がある4,8,10）．しかし，依然として確立された治療法は現在のところなく予後不良例の報告2）もある．予後不良例では，血管閉塞症などの合併症を生じていることが多い．当施設でも治療に抵抗し，中心暗点が残存したため視力予後が不良であった症例を経験している11）．B.henselae抗体価測定の普及によりCSDと診断された症例は増加しているため，今後さらなる治療法の検討が必要と考える．文献1）川野庸一，山本正洋：ネコひっかき病の眼病変．眼科44：1099-1105,20022）SolleyWA,MartinDF,NewmanNJetal：Catscratchdiseaseposteriorsegmentmanifestation.Ophthalmology106：1546-1553,19993）CunninghamET,KoehlerJE：OcularBartonellosis.AmJOphthalmol130：340-349,20004）山之内寛嗣，泉川欣一，久松貴ほか：犬が感染源と考えられたBartonellahenselae感染症の1例．感染症学雑誌78：270-273,20045）藤井寛，清水浩志，阿部祥子ほか：弛張熱と眼底隆起性病変を伴う網脈絡膜炎を認めた猫ひっかき病の女児例．小児科臨床57：1012-1016,20046）萎澤幸恵，酒井勉，永井祐喜子ほか：Bartonellahenselae感染による視神経網膜炎の1例．眼科47：987-992,20057）辰巳和弘，佐々由季生，三松栄之ほか：猫ひっかき病に伴う両眼の視神経網膜炎の1例．眼科42：213-217,20008）石田貴美子，猪俣孟，藤原恵理子ほか：視神経網膜炎を伴った猫ひっかき病の1例．臨眼54：1503-1507,20009）RothovaA,KerkhoF,HooftHJetal：Bartonellaserolo-gyforpatientswithintraocularinammatorydisease.Ret-ina18：348-353,199810）北善幸，竹内忍：猫ひっかき病による視神経網膜炎の臨床経過．眼科47：1119-1124,200511）宮本裕子，河原澄枝，岡田アナベルあやめほか：両眼の前眼部炎症および視神経乳頭炎を呈したネコひっかき病の1例．臨眼54：792-796,2001＊＊＊

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視神経網膜炎治療中に末梢性顔面神経麻痺を伴った 成人ネコひっかき病の1 例

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