血管新生緑内障と黄斑部増殖膜を伴った硝子体囊腫の1 例

admin — Mon, 29 Nov 2010 15:36:57 +0000

0910-1810/10/\100/頁/JCOPY（139）1621《原著》あたらしい眼科27（11）：1621.1624，2010cはじめに硝子体.腫は比較的まれな疾患であり，いまだに発生の原因や由来に関しては議論がなされている．今回，筆者らは，硝子体.腫に血管新生緑内障および黄斑部増殖膜を合併し，硝子体手術を行い，硝子体.腫の病理組織検査も施行した症例を経験したので報告する．I症例患者：39歳，男性．主訴：右眼霧視．〔別刷請求先〕小原賢一：〒506-8550高山市天満町3丁目11番地高山赤十字病院眼科Reprintrequests：KenichiOhara,M.D.,DepartmentofOphthalmology,TakayamaRedCrossHospital,3-11Tenman-cho,Takayama,Gifu506-8550,JAPAN血管新生緑内障と黄斑部増殖膜を伴った硝子体.腫の1例小原賢一＊1野崎実穂＊2木村英也＊3小椋祐一郎＊2＊1高山赤十字病院眼科＊2名古屋市立大学大学院医学研究科視覚科学＊3永田眼科ACaseofVitreousCystwithNeovascularGlaucomaandMacularFibrovascularProliferationKenichiOhara1）,MihoNozaki2）,HideyaKimura3）andYuichiroOgura2）1）DepartmentofOphthalmology,TakayamaRedCrossHospital,2）DepartmentofOphthalmologyandVisualScience,NagoyaCityUniversityGraduateSchoolofMedicalSciences,3）NagataEyeClinic硝子体.腫は比較的まれな疾患であり，いまだ発生の原因や由来に関しては議論がなされている．今回，筆者らは，硝子体.腫に，血管新生緑内障および黄斑部増殖膜を合併した症例を経験し，病理組織学的検討を行ったので報告する．症例は，39歳，男性，右眼の硝子体.腫の経過観察中に，血管新生緑内障を生じたため近医から紹介された．蛍光眼底造影検査では，無灌流領域は認めず，MRA（magneticresonanceangiography）で内頸動脈狭窄も認めなかった．汎網膜光凝固後，線維柱帯切除術を行い，眼圧コントロール良好であったが，11カ月後に，硝子体出血および黄斑部の増殖膜を形成したため，硝子体手術を行い硝子体.腫も摘出した．術後，右眼眼圧コントロールが不良なため，2回目の線維柱帯切除術を施行したが，その後も高眼圧が続き，水晶体再建術・硝子体手術を行い毛様体光凝固，濾過胞再建を行った．その約1年後，再度右眼眼圧が上昇し，3回目の線維柱帯切除術を行い，眼圧コントロール良好となった．硝子体.腫の病理組織学的検査では，上皮構造を認めたため毛様体色素上皮由来と考えられた．血管新生緑内障をきたした原因として，.腫から血管内皮増殖因子などのサイトカインが産生されていた可能性が考えられた．Vitreouscystsarerareandtheiretiologyisuncertain.Wereportacaseofvitreouscystwithneovascularglaucomaandmacularproliferation.Thepatient,a39-year-oldmale,wasreferredtoNagoyaCityUniversityHospitalbecauseneovascularglaucomawasfoundduringevaluationofavitreouscystinhisrighteye.Afterpanretinalphotocoagulation,trabeculectomywasperformed.After11months,vitreoushemorrhageandmacularproliferationdeveloped,soweperformedparsplanavitrectomywithremovalofthevitreouscyst.Becauseintraocularpressure（IOP）elevated,asecondtrabeculectomywasperformed.IOPcouldnotbecontrolled,however,sovitrectomywasperformedwithphacoemulsification,intraocularlensimplantation,cyclophotocoagulationandblebrevision.After1year,IOPagainelevated,andathirdtrabeculectomywasperformed.Histopathologicalexaminationrevealedthatthevitreouscystmainlycomprisedepithelialcells；wespeculatethatthesewereciliarypigmentepithelialcells.Althoughthecauseoftheneovascularglaucomacouldnotbeidentified,themaincomponentofthecyst,ciliaryepithelialcells,mighthaveproducevascularendothelialgrowthfactor.〔AtarashiiGanka（JournaloftheEye）27（11）：1621.1624,2010〕Keywords：硝子体.腫，血管新生緑内障，硝子体管，色素上皮細胞，硝子体手術．vitreouscyst,neovascularglaucoma,hyaloidcanal,pigmentepithelialcell,vitrectomy.1622あたらしい眼科Vol.27，No.11，2010（140）初診日：平成13年5月29日．現病歴：平成7年右眼の飛蚊症を自覚し，近医を受診したところ，右眼の硝子体.腫を指摘された．以後半年ごとに経過観察を受けていたが，平成13年4月中旬，右眼の霧視を訴え近医を受診したところ，右眼眼圧が48mmHgまで上昇していた．その後，薬物治療で眼圧コントロールができないため，手術目的に名古屋市立大学病院眼科（以下，当科）へ紹介された．既往歴・家族歴：特記事項なし．初診時所見：視力は右眼0.07（0.7×sph.0.75D（cyl.2.0DAx160°），左眼0.2（1.5×sph.5.75D（cyl.2.0DAx160°）で，眼圧は右眼30mmHg，左眼10mmHgであった．右眼前房には微塵1＋，細胞±を認め，右眼虹彩と隅角には全周新生血管がみられ，PAS（周辺虹彩前癒着）indexは90％以上であった．右眼眼底にはアーケード血管周囲の網膜上に新生血管を認め，後部硝子体.離はみられなかった．視神経乳頭はC/D（cup/discratio）比で0.7～0.8程度であった．硝子体.腫は，硝子体腔内のほぼ中央部に位置し，白色の半透明で，可動性はあまり認められなかった（図1）．左眼前眼部・中間透光体・眼底に特記する異常はなかった．蛍光眼底造影検査では，右眼の腕-網膜時間が22秒とやや遅延しており，アーケード血管付近に新生血管に一致する蛍光漏出を認めたが，無灌流領域は認めなかった．MRA（magneticresonanceangiography）では，内頸動脈から眼動脈にかけて明らかな狭窄所見は認めなかった．血液生化学検査，血圧も特記する異常はなかった．平成13年6月8日に右眼の汎網膜光凝固術を施行し，6月14日に，右眼の線維柱帯切除術を施行した．汎網膜光凝固術，線維柱帯切除術を施行後，図1初診時の眼底パノラマ写真半透明で乳白色の直径6mm前後の硝子体.腫が眼底後極に浮遊しているが，可動性は少ない．鼻側に硬性白斑の集積がみられ，周辺部網膜に新生血管を認める．図2硝子体出血後のB.modeエコー所見直径約6.15mmの可動性を有する硝子体.腫が，.離した後部硝子体膜に付着している．.腫の内部エコーは硝子体と同様の反射率を呈している．図3硝子体.腫の術中写真a：後部硝子体と強く付着しているため，.腫の組織を一塊に摘出することは困難であった．b：増殖膜にも.腫の一部が強く癒着していたため，鉗子で.離を行った．ab（141）あたらしい眼科Vol.27，No.11，20101623虹彩の新生血管はやや減少し，隅角の新生血管は退縮した．平成14年5月に右眼の硝子体出血を認め，自然消退しないため7月10日に再入院となった．再入院時視力は，右眼0.04（n.c.），左眼0.5（1.2×sph.5.0D（cyl.1.75DAx170°）で，眼圧は右眼16mmHg，左眼14mmHgであった．前回の入院時より硝子体.腫はやや増大し，B-mordエコー（図2）では，最大径が6.15mmで，内部エコーは硝子体と同様であった．前回入院時にはみられなかった後部硝子体.離を認め，眼底後極部に増殖膜を認めた．体位変換による後部硝子体の移動とともに，硝子体.腫も同様に移動した．平成14年7月16日経毛様体扁平部硝子体切除術を行い，硝子体.腫（図3），硝子体出血および後極部に形成されていた増殖膜（図4）の.離除去も行った．術後右眼眼圧が30～40mmHgと上昇したため，8月6日に2回目の線維柱帯切除術を施行した．術後も，高眼圧が続き，8月13日に右眼水晶体再建術および経毛様体扁平部硝子体手術を行い，眼内光凝固，毛様体光凝固および濾過胞再建術を施行した．術後右眼視力は0.06（0.09×sph.2.0D（cyl.3.0DAx160°）となり，右眼の眼圧は10mmHg前後となった．その後，外来で経過観察をしていたが，右眼眼圧は次第に上昇，薬物治療でも右眼眼圧が30mmHg以上となったため，約1年後の平成15年9月4日当科再入院した．入院時，右眼の虹彩新生血管は認めず，隅角は全周PASを認めた．9月9日3回目の線維柱帯切除術を施行，10月4日退院した．当科最終受診日である平成16年12月10日，視力は右眼0.1（n.c.），右眼眼圧は15mmHgで，右眼後極部の増殖膜の再発も認められなかった．病理組織所見（平成14年7月16日）（図5）：右眼から摘出した硝子体.腫の一部を4％パラホルムアルデヒドで固定，パラフィン包埋し，厚さ10μmの切片を作製し，ヘマトキシリン・エオジン（HE）染色を行った．光学顕微鏡で観察すると，硝子体.腫の壁は，上皮様細胞からなっており，炎症細胞浸潤は認められなかった．II考按硝子体.腫は，先天性，後天性に分けられるが，どちらも比較的まれな疾患である．先天性硝子体.腫は，1）年齢や性別に関係なく，2）片眼性が多い，3）球形または円形で可動性がある，4）内腔は半透明または透明で，表面に色素沈着を伴うものが多い，5）視力障害を生じないものが多い，6）硝子体軸部に存在し，前部硝子体に存在するものが多い，7）眼外傷や炎症など他の眼疾患を認めない，と報告1～5）されている．それに対し，後天性硝子体.腫は，1）から4）は同じであるが，5）視力低下をきたしているものもあり，他の眼疾患が視力低下に関与している，6）硝子体軸部に存在しているが，後部硝子体に存在するものが多い，7）眼外傷の既往や，トキソプラズマなどの眼.虫症6），硝子体内転移性膿瘍や網膜色素変性症を認める，と報告されている．今回の症例は，2）片眼性で，3）球形で可動性があり，5）近医で硝子体.腫と診断された後も，血管新生緑内障を発症するまでは視力障害はなく，7）外傷や炎症などもなかったことから先天性硝子体.腫と考えられる．しかし，4）内腔は半透明であったが，表面に色素を認めなかったこと，6）硝子体軸部に存在しているが，後部硝子体に存在していたこと，が先天性硝子体.腫としてはやや典型例とは異なっていた．先天性硝子体.腫の由来としては，毛様体上皮由来と硝子体管由来の2つが考えられている．先天性硝子体.腫は，視覚障害を伴わないことが多く，硝子体手術などにより摘出し，組織学的検討を行ったという報告も少ないため，どちらの組織由来かは，まだ議論されている．組織学的検討が行わ図4硝子体手術中の眼底写真黄斑部を中心とした増殖膜を認めている．V-lanceで膜.離のきっかけを作っている．この後増殖膜は一塊に取り除くことができた．図5硝子体.腫の病理組織所見（HE染色，×40）おもな構成成分は上皮様細胞である．炎症細胞浸潤は認めない．1624あたらしい眼科Vol.27，No.11，2010（142）れているなかでは，先天性硝子体.腫は，毛様体上皮に類似する1層の色素上皮から成り，毛様体上皮由来と報告されている例2～4）が多いが，Norkら5）は，硝子体管が存在する位置に硝子体.腫が存在したこと，Mittendorf’sdotを認めたことのほかに，電子顕微鏡で未熟なメラノソームを認めたことから，硝子体.腫は硝子体管由来と唯一報告している．今回の症例では，硝子体.腫が直径6mm以上と大きく，増殖膜や後部硝子体膜との癒着も強かったため，一塊として摘出することは不可能であり，その一部のみを組織学的に検討した．組織学的には，過去の報告同様，扁平上皮様細胞がおもな構成成分であり，毛様体上皮細胞由来と推察した．過去の先天性硝子体.腫で，血管新生緑内障を合併した報告は，筆者らが調べた限りではみられなかった．蛍光眼底造影検査で，無灌流領域は認めず，腕-網膜時間がやや延長していたものの，MRAでは内頸動脈狭窄の所見はなく，眼虚血症候群は否定された．先天性硝子体.腫のなかに，乳頭上硝子体.腫があるが，乳頭上硝子体.腫の症例には，網膜動脈閉塞症を発症した症例7）や，硝子体出血・網膜下出血を合併したという報告8）がみられる．硝子体出血を合併した藤原ら8）の報告した乳頭上硝子体.腫症例では，硝子体は一部.腫と連続しており，眼球運動による硝子体ゲルの動きとともにわずかに振動するが，そこから遊離はせず，硝子体出血の原因としては，.腫と乳頭上の網膜血管に連続性があり，後部硝子体.離に伴って破綻性に生じたと述べている．今回の症例も，.腫は後部硝子体と付着していたが，網膜血管との連続性は認められず，初診時には可動性もほとんどみられなかったことから，網膜血管を圧迫して循環障害をくり返していた可能性はある．組織学的検討から，毛様体上皮細胞由来と考えられたため，.腫から血管新生を促すvascularendothelialgrowthfactor（VEGF）などのサイトカインが産生され，血管新生緑内障をきたしたとも推論できる．また，後部硝子体.離に伴い，.腫も牽引され，さらにVEGFが産生されたため，.腫が増大し，後極部に増殖膜が発生した可能性が考えられた．先天性硝子体.腫は，比較的まれな疾患であり，視力障害も生じない予後良好な疾患といわれているが，今回の症例のように，経過中に血管新生緑内障をきたすこともあるため，定期的な注意深い経過観察が必要と考えられた．文献1）OrellanaJ,O’MalleyRE,McPhersonARetal：Pigmentedfree-floatingvitreouscystsintwoyoungadults.Ophthalmology92：297-302,19852）波紫秀厚，小原喜隆，筑田真：硝子体の各部位に認められた多発性硝子体.腫．眼臨80：481-484,19863）山田耕司，平坂知彦，山田里陽ほか：硝子体.腫の1症例．臨眼44：712-713,19904）中村貴子，廣辻徳彦，神原裕子ほか：硝子体手術を施行した巨大硝子体.腫の一例．眼科手術14：235-237,20015）NorkTM,MillecchiaLL：Treatmentandhistopathologyofacongenitalvitreouscyst.Ophthalmology105：825-830,19986）SharmaT,SinhaS,ShahNetal：Intraocularcysticercosis：clinicalcharacteristicsandvisualoutcomeaftervitreoretinalsurgery.Ophthalmology110：964-1004,20037）平田秀樹，山田成明，石田俊郎ほか：乳頭上硝子体.腫を伴った網膜動脈閉塞症の1例．眼紀42：144-147,19918）藤原聡之，石龍鉄樹，伊藤陽一：退縮をきたした先天性乳頭上硝子体.腫の1例．眼紀42：140-143,1991＊＊＊

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