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穿孔性眼外傷既往眼の30年後に眼球打撲を契機に活動性を生じたEpithelial Downgrowth の1例

admin — Sat, 29 Sep 2012 15:24:31 +0000

《原著》あたらしい眼科29（9）：1270.1275，2012c穿孔性眼外傷既往眼の30年後に眼球打撲を契機に活動性を生じたEpithelialDowngrowthの1例畔満喜＊1髙橋寛二＊2南野桂三＊1和田光正＊3岩下憲四郎＊4螺良愛郎＊5西村哲哉＊1＊1関西医科大学附属滝井病院眼科＊2関西医科大学附属枚方病院眼科＊3尾鷲総合病院眼科＊4岩下眼科＊5関西医科大学病理学第二講座ACaseofEpithelialDowngrowthActivatedbyOcularContusion30YearsafterSurgeryforPerforatingOcularInjuryMakiKuro1）,KanjiTakahashi2）,KeizoMinamino1）,MitsumasaWada3）,KenshiroIwashita4）,AiroTsubura5）andTetsuyaNishimura1）1）DepartmentofOphthalmology,KansaiMedicalUniversity,TakiiHospital,2）DepartmentofOphthalmology,KansaiMedicalUniversity,HirakataHospital,3）DepartmentofOphthalmology,OwaseGeneralHospital,4）IwashitaEyeClinic,5）DepartmentofPathologyII,KansaiMedicalUniversity症例は44歳，女性．10歳時に右眼のガラスによる穿孔性眼外傷で手術既往があった．39歳時に右眼を打撲し，前房内炎症・高眼圧に対し薬物治療を受けた．40歳時に前眼部炎症の再燃と視力低下を生じ，虹彩上に膜様物と膜様物からなる.胞を認めepithelialdowngrowthと診断した．高眼圧，視神経乳頭充血，黄斑浮腫を生じ，降圧および抗炎症治療を行った．経過中に膜様物は角膜後面から虹彩上を急速に進展，隅角閉塞を生じ高眼圧から失明した．その後，難治性の角膜上皮欠損から穿孔に至り，疼痛除去目的で眼球摘出を行った．摘出眼球の病理組織では虹彩上から隅角および角膜後面にかけ一部.胞状を呈する重層扁平上皮と線維性膜を認め隅角閉塞をきたし，免疫染色でサイトケラチン（CK）19陽性であった．小児期の穿孔性眼外傷で結膜上皮が前房内に迷入し増殖，epithelialcystを生じたものの静止状態であったが，30年後の眼球打撲による炎症を契機に活動性を生じepithelialdowngrowthとなったと考えられた．Thepatient,a44-year-oldfemale,hadundergonesurgeryforperforatingocularinjurytoherrighteyeat10yearsofage.Attheageof39,shehadbeentreatedforinflammationcausedbyocularcontusion.Attheageof40,theocularinflammationrecurredandvisuallossprogressed,despitemedicaltreatment；shethencametoourclinic.Membranousmaterialandepithelialcystwasevidentonheririsandtheposteriorsurfaceofthecornea.Wediagnosedepithelialdowngrowth.Ocularhypertension,dischyperemiaandcystoidmacularedemawerealsoobserved.Despitemedicaltherapy,themembraneextendedintotheanteriorchamber,resultinginangleclosureandultimateblindness.Delayedcornealepithelialdefectthenoccuerdintherighteye,whichwasenucleatedduetointolerablepain.Histpathologicalexaminationdisclosedstratifiedsquamousepithelium,cystandfibroticmembraneontheiris；peripheralanteriorsynechiawasalsoobserved.Themembraneappearedpositiveforcytokeratin（CK）19.Althoughepithelialcystthathadformedinherchildhoodwasnotactivated,aftertheocularcontusionocularinflammationoccurred,causingproliferationofepithelialdowngrowth.Inflammationduetocontusionocularinjurywasthesuspectedmechanismactivatingepithelialcystthathadformedinchildhood.〔AtarashiiGanka（JournaloftheEye）29（9）：1270.1275,2012〕Keywords：前房内上皮増殖，穿孔性眼外傷，続発緑内障，眼球摘出，CK19．epithelialdowngrowth,perforatingocularinjury,secondaryglaucoma,enucleationofeye,CK19.〔別刷請求先〕畔満喜：〒570-8507守口市文園町10番15号関西医科大学附属滝井病院眼科Reprintrequests：MakiKuro,M.D.,DepartmentofOphthalmology,KansaiMedicalUniversity,TakiiHospital,10-15Fumizono-cho,Moriguchi,Osaka570-8507,JAPAN127012701270あたらしい眼科Vol.29，No.9，2012（94）（00）0910-1810/12/\100/頁/JCOPYはじめに穿孔性眼外傷後や白内障手術後に生じるepithelialdowngrowthは古くから報告され1），創口から侵入した結膜あるいは角膜上皮が前房内で増殖し，難治性の続発緑内障や角膜内皮機能不全を生じる予後不良の疾患である1,2）．内眼手術後の場合，発症までの期間は4.6カ月が最も多く，75％が6カ月以内に発症したと報告されている2）．今回筆者らは小児期の穿孔性眼外傷による手術既往眼で，30年後の眼球打撲を契機にepithelialdowngrowthが急速に進展し，続発緑内障と難治性角膜上皮欠損から角膜穿孔をきたし，眼球摘出に至った症例を経験したので病理組織所見とともに報告する．I症例患者：44歳，女性．主訴：右眼視力低下．現病歴：2005年5月，深夜に右眼を打撲，大学病院救急外来で眼瞼裂傷に対し眼瞼縫合を受けた．同時に前房内炎症と眼圧上昇（25mmHg）を指摘され，翌日眼圧は42mmHg，視力は30cm指数弁で，点滴・点眼治療を受けた．遠方のため3日後に近医へ紹介となった．近医初診時，右眼視力低下，眼圧上昇（右眼矯正視力0.2，眼圧50mmHg），前房内炎症を認め，点滴・点眼・内服治療を受けた．7月に右眼矯正視力は1.0に回復し，眼圧は16mmHgに下降したため治療終了となった．11月頃右眼充血と疼痛を自覚し前医の大学病院を受診し，ヒアルロン酸点眼処方を受けた．2006年2月に右眼充血，違和感を自覚し近医を再診した．右眼視力低下（矯正視力0.08），前眼部炎症，白内障，黄斑浮腫を指摘され，ベタメタゾンの点眼治療を受けた．前眼部炎症は消退したが，右眼矯正視力0.06，眼圧24mmHgと改善せず，精査加療目的に2006年6月に関西医科大学附属枚方病院を紹介受診となった．既往歴：10歳時，右眼穿孔性眼外傷（ガラスによる穿孔）手術治療．38歳時，右眼眼圧上昇を指摘され点眼治療（2日で眼圧下降）．家族歴：特記すべきことなし．初診時所見：視力は右眼0.02（0.07×sph＋5.5D（cyl.3.5DAx70°），左眼0.5（1.5×sph.1.0D（cyl.1.0DAx90°）で，眼圧は右眼14mmHg，左眼14mmHgであった．前眼部は，右眼11時.2時部の角膜表層から実質に及ぶ瘢痕，虹彩上に膜様物と膜様物からなる.腫を認め，一部角膜後面と癒着していた．膜様物は灰白色で血管侵入を伴い，.腫から瞳孔領を越えて下方に広がり水晶体前面を覆っていた（図1）．少数の角膜後面沈着物を認め，隅角は上方で.腫と虹彩が角膜へ癒着していた．下方に一部テント状周辺虹彩前癒着（PAS）を認めた．左眼に異常所見は認められなかった．眼（95）図1初診時の前眼部所見（2006年6月）11時.2時部に角膜瘢痕を認める（矢頭）．虹彩上に膜様物（黄色実線内），膜様物からなる.腫（赤色点線内）を認めた．.腫および膜様物は一部角膜後面と癒着していた．底は右眼に乳頭充血，フルオレセイン蛍光眼底造影（FA）にて黄斑部への蛍光貯留，光干渉断層計（OCT）にて高度の.胞様黄斑浮腫を認めた（図2）．左眼に異常所見は認められなかった．既往症，前眼部所見より右眼前房内の膜様物はepithelialdowngrowthと診断した．また，眼球打撲のためにぶどう膜炎を生じ，続発緑内障を併発したと診断した．Epithelialdowngrowthの膜組織は広範囲に存在しているため，手術による摘出は侵襲が大きいと判断し，保存的にステロイド，bブロッカー点眼にて経過をみた．炎症は軽快したがepithelialdowngrowthの膜組織は徐々に拡大し，眼圧上昇を生じたため（34mmHg），炭酸脱水酵素阻害薬点眼を追加した．その後，炎症は軽快し眼圧は20mmHg前後となり一旦安定したが，角膜後面への膜組織の進展に伴い眼底透見不能となった．2008年3月，膜組織の収縮に伴うPASの進行によって前房は消失した（図3）．炭酸脱水酵素阻害薬内服を追加したが，2008年6月頃失明し，その後も40mmHg前後の高眼圧が続いた．以後角膜浮腫と角膜上皮欠損を繰り返し，2010年5月中旬に角膜潰瘍部において角膜穿孔をきたした（図3）．耐えがたい眼痛が続くため5月下旬に右眼眼球摘出術を施行した．病理組織所見：眼球割面では前房は消失し，角膜後面に虹彩が癒着していた．網膜.離はみられなかった．角膜は上方で上皮下にパンヌスを生じ，虹彩と角膜の間に重層扁平上皮様の増殖組織を認め，一部.胞状を呈していた．角膜内皮は消失し，増殖上皮が.胞状を呈する部では角膜と上皮の間に膠原線維の増生と多核白血球浸潤を認めた．上皮細胞のマーカーであるサイトケラチン（CK）19で免疫染色を行うと増あたらしい眼科Vol.29，No.9，20121271bcabca図2初診時の右眼眼底所見a：眼底写真．視神経乳頭充血を認めた．b：フルオレセイン蛍光眼底造影写真（造影後期）．黄斑部への蛍光貯留を認めた．c：光干渉断層計（OCT）．高度の.胞様黄斑浮腫を認めた．ba図3経過中の前眼部所見a：2008年3月．膜組織の進展に伴うPASの拡大により前房は消失した．角膜上皮のびまん性浮腫と角膜混濁を認めた．b：2010年5月．角膜潰瘍から角膜穿孔し，虹彩嵌頓を認めた．殖組織に一致して陽性像がみられた（図4）．角膜中央から角胞が少数みられた（図5a,b）．隅角にはPASを認めた（図膜下方にかけて重層扁平上皮を含む角膜後膜を認めた．角膜5c）．虹彩および毛様体ではリンパ球浸潤と慢性炎症を認め内皮は消失しており角膜後膜は線維血管組織からなり，明瞭た（図5d）．視神経乳頭部は硝子体の癒着と硝子体出血を認な血管形成を認めた．膜内にはCK19で確認される上皮細め，乳頭上に新生血管がみられた．また，篩状板の減少と視1272あたらしい眼科Vol.29，No.9，2012（96）..虹彩角膜..a..虹彩角膜..ab図4角膜─虹彩癒着部の組織像a：HE染色標本（×100）．虹彩と角膜の間に膠原線維の増生（星印）がみられ，虹彩表面には一部.胞状を呈する増殖上皮（矢印）を認めた（＊：Descemet膜）．前房内には多核白血球の浸潤がみられた（矢頭）．b：CK19染色標本（×100）．増殖上皮に一致して陽性像を認めた．….bcda図5角膜後膜および隅角・虹彩の組織像a：角膜後膜HE染色標本（×100）．角膜後面に線維血管組織の増生を認めた（矢印：新生血管）．角膜内皮細胞は消失していた（＊：Descemet膜）．b：角膜後膜CK19染色標本（×100）．角膜後膜内にCK19陽性細胞（矢印）を少数認めた（＊：Descemet膜）．c：隅角HE染色標本（×100）．線維血管組織による隅角閉塞を認めた．d：虹彩HE染色標本（×100）．虹彩実質にリンパ球浸潤（矢印）を認めた．（97）あたらしい眼科Vol.29，No.9，20121273..abc..abc図6視神経乳頭部HE染色標本a：視神経乳頭部弱拡大（×20）．硝子体の癒着と硝子体出血（＊）を認めた．乳頭上に新生血管を認めた．篩状板の減少と視神経乳頭の陥凹拡大（▲）を認めた．b：視神経（×100）．グリアの索柱の並行配列が消失し，グリオーシスを生じていた．c：網膜（×100）．網膜神経節細胞層（▲）はグリオーシスを生じていた．神経乳頭の陥凹拡大を認めた（図6a）．視神経と網膜神経節細胞層はグリオーシスを起こしていた（図6b,c）．II考按Maumeneeらは，前房内への上皮の侵入（epithelialinvasionoftheanteriorchamber）をepithelialpearltumororcystofiris,epithelialdowngrowth,epithelialcystの3つに分類している3）．このうち，epithelialdowngrowthとepithelialcystは発生機序は同じであるが，epithelialdowngrowthは急速に進展することがあり予後不良とされている4,5）．Maumeneeら6）によると白内障手術後発症した40眼において，epithelialdowngrowth発症までの期間は平均10.7カ月であるが，5年以上経過した症例も報告されている2）．安藤らは，白内障術後30年で発症した例を報告している7）．本例では小児期の穿孔性眼外傷の既往があり，その穿孔部位から結膜上皮が侵入し，比較的早い時期に微小なepithelialcystが形成されたと考えられた．しかし，眼球打撲までの期間には1回の眼圧上昇を除いて眼症状はなかったことから，安藤らの例と同様に上皮細胞増殖は長期にわたり鎮静化していたと推察した．ただし，38歳時の一過性眼圧上昇の原因として，epithelialcystの関与も考えられ，無症1274あたらしい眼科Vol.29，No.9，2012状のうちに眼圧上昇を繰り返していた可能性が考えられた．過去に，白内障.内摘出術後虹彩.腫に対するレーザー虹彩切開術後や，外傷性白内障手術後epithelialcystへの.胞穿刺術後に眼圧上昇を生じ，epithelialdowngrowthの発生した例が報告されている7,8）．よって，epithelialcystの穿孔は上皮増殖の引き金となると考えられる．本症例では，39歳時の眼瞼裂傷を伴う強い眼球打撲によって，epithelialcystの一部が破綻し，.腫内容物が前房内へ流出してぶどう膜炎と続発緑内障を生じ，これが引き金となって上皮の増殖が再活性化しepithelialdowngrowthに進展したと考えられた．病理組織では虹彩・毛様体では血管周囲性のリンパ球浸潤を認め，慢性虹彩毛様体炎を生じていたと推察された．さらに篩状板の減少と視神経乳頭の陥凹拡大，網膜神経線維層，視神経乳頭から視神経にかけての広範なグリオーシスは慢性の高眼圧による緑内障性視神経障害を示していた．これらの組織所見からも，本症例はepithelialdowngrowthの前房内への広範な進展によって続発緑内障，慢性虹彩毛様体炎，角膜内皮消失を生じ，失明したと考えられた．Epithelialdowngrowthは角結膜上皮の侵入増殖であることから組織学的に非角化重層扁平上皮のマーカーに陽性となり，CK19は80％の高い陽性率を示すことから線維芽細胞（98）や内皮細胞の増殖との鑑別に有用である9）．本症例では重層扁平上皮の増殖組織が虹彩前面に広がっていたことから，10％過酸化水素を用いて脱メラニン処理を行いCK19染色すると，虹彩上で.胞状に増殖し，隅角や角膜後面へ進展する上皮細胞と，角膜後膜内のCK19陽性細胞が明確に確認でき，上皮細胞増殖の広がりを確認するのに有用であった．Epithelialdowngrowthの根治的治療は，外科的に迷入した上皮の除去であり，虹彩面上の増殖膜を虹彩と一緒に幅広く切除し，その後毛様体を切除する方法10）や，周辺部全層強角膜弁片移植を併用する方法11），輪部強角膜切開創から前房内増殖組織を粘弾性物質で.離・除去する方法7）がある．しかし，増殖上皮の不完全切除となった場合は再発を起こし11），上皮が毛様体や網膜へ進展することもある．Maumeneeらによると角膜後面への進展が25％までの時点で早期に手術治療を行うことが重要であるとしている6）．本症例では初診時より前房内がすでに広範に膜組織で覆われ，.胞様黄斑浮腫を伴う強い炎症も生じていたことから，手術侵襲は著しく大きくなると考え保存的に治療した．Epithelialdowngrowthでは広範に増殖膜が進展し眼圧上昇を生じている場合，上皮細胞による隅角閉鎖や線維柱帯間隙への上皮細胞の侵入がある12）と考えられている．このため，本症例でも切除範囲は虹彩根部や隅角，毛様体を含んで広範となることから完全除去は困難であったと考えられた．消炎のためトリアムシノロンTenon.下注射も考慮したが，さらなる眼圧上昇を起こす可能性もあり点眼で治療した．結果的に炎症は軽快したが，増殖膜の進展が続き隅角閉塞に至った．外傷既往眼でepithelialcystが存在し，長期に鎮静化していた場合でも眼球打撲を契機に再活動することがあり，その経過によっては失明し，眼球摘出に至る可能性がある．本症例では，epithelialcystからの内容物の前房内流出が偶発的な眼球打撲により起こり，眼圧上昇やepithelialdowngrowthが進行した症例であると推測された．文献1）PareraCA：Epitheliumintheanteriorchamberoftheeyeafteroperationandinjury.AmJOphthalmol21：605-617,19382）WeinerMJ,TrentacosteJ,PonDMetal：Epithelialdowngrowth：a30-yearclinicopathologicalreview.BrJOphthalmol73：6-11,19893）MaumeneeAE,ShannonR：Epithelialinvasionoftheanteriorchamber.AmJOphthalmol41：929-942,19564）谷道之，駒井昇一郎，弓削経夫：Epithelialdowngrowthについて．臨眼17：93-105,19645）StarkWJ,MichelsRG,MaumeneeAEetal：Surgicalmanagementofepithelialingrowth.AmJOphthalmol85：772-780,19786）MaumeneeAE,PatonD,MorsePHetal：Reviewof40histologicallyprovencasesofepithelialdowngrowthfollowingcataractexersion.AmJOphthalmol69：598-603,19707）安藤彰，福井智恵子，高橋寛二ほか：白内障術後30年で発症し除去手術が奏効した前房内上皮増殖の1例．あたらしい眼科20：521-524,20038）齊藤伸行，栃久保哲男，向井美和子ほか：膠原線維様の被膜を外壁に有したepithelialdowngrowthの1例．眼臨91：780-782,19979）PaiVC,GlasgowBJ：MUC16asasensitiveandspecificmarkerforepithelialdowngrowth.ArchOphthalmol128：1407-1412,201010）津村清，溝手秀秋，竹田欣史ほか：Epithelialdowngrowthの1例．眼臨85：2323-2326,199111）高木真理子，宇野敏彦，惣那実紀ほか：Epithelialdowngrowthに対して周辺部全層角膜移植術が奏効した1例．あたらしい眼科16：981-984,199912）TerryTL,ChisholmJR,SchonbergAL：Studiesonsurface-epitheliuminvasionoftheanteriorsegmentoftheeye.AmJOphthalmol22：1083-1110,1939＊＊＊（99）あたらしい眼科Vol.29，No.9，20121275

網膜循環障害を合併し予後不良であった交感性眼炎の1例

admin — Tue, 28 Feb 2012 15:24:30 +0000

《第45回日本眼炎症学会原著》あたらしい眼科29（2）：249.252，2012c網膜循環障害を合併し予後不良であった交感性眼炎の1例奥貫陽子＊1,2片井直達＊1横井克俊＊1後藤浩＊2＊1東京医科大学八王子医療センター眼科＊2東京医科大学眼科学教室SympatheticOphthalmiawithPoorVisualOutcomeComplicatesaCaseofRetinalArteryCirculatoryDisturbanceYokoOkunuki1,2）,NaomichiKatai1）,KatsutoshiYokoi1）andHiroshiGoto2）1）DepartmentofOphthalmology,HachiojiMedicalCenterofTokyoMedicalUniversity,2）DepartmentofOphthalmology,TokyoMedicalUniversity穿孔性眼外傷受傷後の僚眼に，眼内炎症とともに典型的な交感性眼炎にはみられない網膜循環障害を伴い，重篤な経過をたどった症例を経験したので報告する．症例は80歳，男性．グラインダーの破片で右眼を受傷し，同日強角膜縫合術を行ったが，徐々に眼球癆となった．受傷後9週目に左眼視力低下を自覚した．前房炎症と硝子体混濁に加えて網膜中心動脈閉塞症様の所見を認め，蛍光眼底造影では網膜灌流の遅延と脈絡膜の斑状低蛍光がみられた．ステロイドパルス療法を行い，炎症所見と網膜浮腫は次第に軽減したが動脈は白鞘化し，視力は光覚弁となった．プレドニゾロンを漸減中，眼炎症が再燃するとともに血管新生緑内障を併発し，最終視力は光覚なしとなった．穿孔性眼外傷後の僚眼には典型的な交感性眼炎とは異なる網膜循環不全を伴った眼内炎症を生じ，急激な経過をたどることがある．An80-year-oldmalevisitedourhospitalafewhoursafterhisrighteyehadbeeninjuredbyafragmentofabrokengrinder.Cornealandscleralsuturingwasperformedonthatsameday,buttheeyegraduallydevelopedphthisisbulbi.Intheninthweekafterinjury,thepatientnoticedblurredvisioninhislefteye.Anteriorchambercellsandvitreousopacitywithcentralretinalarteryocclusionwereobserved.Fluoresceinandindocyaningreenangiographyrespectivelydisclosedseveredisturbanceofretinalarterycirculationandmultiplepatchyhypo.uoresceinlesionsinthechoroid.Theintraocularin.ammationsubsidedwithcorticosteroidpulsetherapy,butvisualacuitydidnotrecover.Duringtaperingo.ofcorticosteroid,theintraocularin.ammationexacerbated,withcomplicationofrubeoticglaucomaandvisualloss.Intraocularin.ammationpresumablycausedbysympatheticophthalmiacanleadtodisturbanceofretinalarterycirculationandresultinaseverevisualdisturbance.〔AtarashiiGanka（JournaloftheEye）29（2）：249.252,2012〕Keywords：穿孔性眼外傷，交感性眼炎，網膜中心動脈閉塞症，眼虚血症候群．perforatingocularinjury,sympa-theticophthalmia,centralretinalarteryocclusion,ocularischemicsyndrome.はじめに交感性眼炎は穿孔性眼外傷や内眼手術後に発症する両眼性の肉芽腫性汎ぶどう膜炎であり，穿孔性眼外傷後の発症率は0.2.1.0％程度と考えられている1,2）．発症機序や臨床所見はVogt-小柳-原田（VKH）病に類似し3），治療もVKH病に準じて副腎皮質ステロイド（ステロイド薬）のパルス療法または大量漸減療法が行われ，発症早期に十分量のステロイド薬が投与されれば比較的予後が良いことが多い．今回，穿孔性眼外傷受傷後に僚眼に交感性眼炎と思われる眼炎症を発症するとともに，網膜中心動脈閉塞症様の所見を伴い，典型的な交感性眼炎とは異なる所見を呈し，重篤な経過をたどった症例を経験したので報告する．I症例患者：81歳，男性．既往歴：未精査の不整脈．現病歴：2010年7月15日，自宅の庭でグラインダーを使用中に，破損したグラインダーの刃が飛来して右眼を受傷〔別刷請求先〕奥貫陽子：〒160-0023東京都新宿区西新宿6-7-1東京医科大学眼科学教室Reprintrequests：YokoOkunuki,M.D.,DepartmentofOphthalmology,TokyoMedicalUniversity,6-7-1Nishishinjyuku,Shinjyuku-ku,Tokyo160-0023,JAPAN0910-1810/12/\100/頁/JCOPY（101）249図1左眼眼底写真（2010年9月16日）硝子体混濁，網膜浮腫，cherryredspot様所見，および網膜動脈狭細化がみられる．し，数時間後に東京医科大学八王子医療センター（以下，当センター）を受診した．初診時所見：視力は右眼光覚弁，左眼0.1（0.7×cly.2.50DAx60°），眼圧は右眼測定不能，左眼14mmHgであった．右眼には上下の眼瞼裂傷および強角膜裂傷を認め，ぶどう膜組織が眼外に脱出していた．左眼は軽度の白内障の他は異常を認めなかった．同日に行われた全身検査で心房細動が検出された．受診日にただちに局所麻酔下で右眼の眼瞼縫合と強角膜縫合術を施行した．強角膜裂傷は上直筋および下直筋付着部後方の約10mmに及び，角膜を含めてほぼ垂直方向の創であった．水晶体の所在は不明であり，網膜およびぶどう膜組織が創口から眼外に脱出していた．脱出した組織を可及的に切除し，上下直筋の付着部を一部切腱して強角膜縫合を施行した．経過：術翌日から右眼視力は光覚が失われ，次第に眼球癆となった．約2カ月後の2010年9月11日に左眼の霧視を自覚したため，同月13日に近医を受診したところ，左眼の前眼部炎症を指摘され，当センターへ再び紹介受診となった．14日の当センター受診時，左眼矯正視力は0.2であり，前房細胞と毛様充血を認めたため，0.1％ベタメタゾン点眼を処方した．16日再診時には左眼視力10cm指数弁まで低下し，毛様充血，前房細胞3＋，硝子体混濁2＋，網膜動脈狭細化，網膜浮腫を認め，黄斑部はcherryredspot様であった（図1）．フルオレセイン蛍光眼底造影（.uoresceinangio-graphy：FA）では腕-網膜循環時間は約22秒と遅延し，脈絡膜背景蛍光は斑状低蛍光を示した．VKH病にみられるような点状過蛍光や蛍光色素の貯留像，視神経乳頭の過蛍光は認められなかった．インドシアニングリーン蛍光眼底造影図2インドシアニングリーン蛍光眼底造影（2010年9月16日）広範な脈絡膜斑状低蛍光が認められる．（indocyaninegreenangiography：IA）で脈絡膜は斑状の低蛍光を示した（図2）．FA・IAともに固視不良のため初期像は明瞭に撮影できず，腕-脈絡膜循環時間は不明であった．また，検眼鏡的所見および光干渉断層計でも漿液性網膜.離は認められなかった．以上の結果から，典型的ではないが網膜中心動脈閉塞症（centralretinalarteryocclusion：CRAO）を併発した交感性眼炎と診断した．なお，後日行われたHLA（ヒト白血球抗原）検査ではDR4陽性であった．同日に入院のうえ，9月17日からステロイドパルス療法（メチルプレドニゾロン1,000mg3日間）を施行し，その後プレドニゾロン（pred-nisolone：PSL）を60mgから漸減投与した．その他，心房細動に対しては内科から処方されていたバイアスピリンを継続とした．前眼部炎症や硝子体混濁などの炎症所見は次第に軽減したが，徐々に網膜動脈の白鞘化が明瞭になり，9月21日に左眼視力も光覚なしとなった．その後もPSLの減量を行っていたところ，11月1日（PSL30mg投与時）に左眼視力は光覚弁に改善した（図3）．経過中，左眼の眼圧は10.14mmHg程度であったが，2011年3月14日（PSL5mg隔日投与時）に左眼眼圧が34mmHgに上昇し，視力は再び光覚なしとなった．同時に毛様充血，豚脂様角膜後面沈着物，前房細胞2＋，虹彩新生血管および硝子体混濁3＋を認め，交感性眼炎の再燃とともに血管新生緑内障を併発したと考えられた（図4）．眼内炎症に対してトリアムシノロンアセトニド20mgのTenon.下注射を施行した．なお，血管新生緑内障の原因として眼虚血症候群の可能性を疑い，頸動脈エコー，頭頸部磁気共鳴血管画像（magneticresonanceangiography：MRA）を施行したが明らかな異常はなく，また心エコーで血栓などは検出されなかった．頭部MRI（磁気共鳴画像）では陳旧性のラクナ梗塞が確認された．2011年4250あたらしい眼科Vol.29，No.2，2012（102）図3左眼眼底写真（2010年11月1日）硝子体混濁，網膜浮腫は消失したが，網膜動脈の白鞘化が著明である．月12日にPSL内服を中止した後も前眼部炎症および硝子体混濁の再燃はないが，視神経乳頭は蒼白となり，脈絡膜の斑状萎縮巣が出現した．40.50mmHg程度の高眼圧が持続しているが疼痛がないため，投薬はベタメタゾン点眼のみで経過観察を継続している．II考察典型的な交感性眼炎はVKH病と同様の所見，つまり肉芽腫性の前房炎症，漿液性網膜.離，視神経乳頭発赤，FAでは初期の多発する点状過蛍光，後期の蛍光色素貯留，視神経乳頭過蛍光，IAでは脈絡膜斑状低蛍光などを認め，約70％が受傷後2週間から3カ月以内，約90％が1年以内に発症するとされている4）．本症では，左眼の炎症発症時に前房炎症および硝子体混濁を認めたが，その他VKH病に通常みられる眼所見を伴っておらず，交感性眼炎と判断する根拠に乏しかった．しかし，IAで脈絡膜斑状低蛍光を認め，脈絡膜の炎症が強く示唆されたこと，また発症時期が右眼受傷後9週目であり，交感性眼炎の好発時期であったことなどから総合的に眼炎症は交感性眼炎によるものと判断した．その後の検査でHLA-DR4陽性が判明し，眼炎症再燃時には豚脂様角膜後面沈着物が出現したことも交感性眼炎の診断に矛盾しないと考えられた．一方，左眼炎症発症時の網膜浮腫，cherryredspot様所見，腕-網膜循環時間の遅延は交感性眼炎では通常認められない所見であり，CRAOの所見と一致する．本症は既往に心房細動があり，心臓からの血栓の飛来によるCRAOと交感性眼炎が偶然同時に発症した可能性は否定できない．しかし，網膜に激しい炎症をきたした場合，桐沢型ぶどう膜炎やBehcet病などではCRAOを併発する図4左眼炎症再燃時の前眼部写真（2011年3月14日）毛様充血，豚脂様角膜後面沈着物，前房細胞，虹彩新生血管がみられる．ことがあり5,6），またVKH病でも高齢者を中心に前部虚血性視神経症の併発例が報告されている7）．本症例では交感性眼炎による眼内炎症により，網膜中心動脈が篩状板より中枢側で閉塞したためにCRAOが生じた可能性も考えられた．一方，血管新生緑内障は一般にCRAOに合併することはなく，CRAO様の所見に血管新生緑内障を合併した場合は眼虚血症候群が原因である可能性が高い8）．本症でも眼虚血症候群の可能性を考え，頸動脈エコーや頭頸部MRAを施行したが異常は検出されず，積極的に眼虚血症候群の合併を疑う検査結果は得られなかった．さらに，FAとIAの初期像が撮影困難で脈絡膜循環が正確に評価できなかったこともあり，本症のcherryredspotを伴う網膜循環障害が網膜中心動脈の閉塞によるものであったか，または眼動脈や眼動脈より中枢の動脈閉塞による眼虚血症候群の一所見であったかを結論付けることは困難であった．しかし今回の症例では，CRAOの所見は交感性眼炎発症時に出現し，血管新生緑内障も炎症再燃時に発症したことから，眼炎症と網膜循環障害および眼内虚血の発症は密接に関連していたものと推測される．本症例は心房細動を合併した80歳の高齢者であり，頭部MRIでラクナ梗塞が検出されていることから，MRAでは確認できなかったが，眼動脈レベルに部分的な狭窄が存在していた可能性も考えられる．そのため，交感性眼炎発症前から眼動脈に部分狭窄があり，交感性眼炎発症前は眼血流が維持できていたが，眼炎症による血管閉塞などに伴い，網膜循環障害と前眼部虚血が出現した可能性も考えられる．交感性眼炎は発症早期に十分量のステロイド薬を投与すれば，比較的予後がよいことが多い．本症例は自覚症状出現から6日目に治療を開始することができたが，治療開始時にはすでに視力は指数弁と著しく不良であった．より早期に診断と加療を行うことができていれば視機能を残せた可能性があるかもしれないが，過去の報告を検索しても発症早期に光覚（103）あたらしい眼科Vol.29，No.2，2012251なしとなった交感性眼炎は非常にまれと思われ，CRAOを併発した症例の報告もない．本症例は交感性眼炎としては所見が非典型的で，経過も急激であり特異な症例であったと考えられる．また，眼動脈狭窄など潜在的な眼循環不全の存在が推測されることから，高齢発症であったことが予後不良の因子であった可能性がある．さらに，ステロイド薬には血小板凝集能亢進作用があり，治療に用いたステロイド薬が網膜循環不全を増悪させた可能性も否定できない．本症例は治療開始時にすでに指数弁であり，硝子体混濁も強かったことからステロイドパルス療法を選択したが，高齢であることと網膜循環不全に対する副作用を考え，ステロイドパルス療法以外の治療法を選択する方法もあったと思われる．交感性眼炎の予防法として唯一可能性のある方法は，受傷後2週間以内の眼球摘出である4,9）．交感性眼炎は穿孔性眼外傷後の合併症として最も留意すべき病態であるが，一般的にステロイド薬が有効なことが多く，予防法としての眼球摘出の有効性も確立された方法ではないため，受傷眼の視機能が非常に悪い症例に対しても眼球摘出は積極的に推奨されてはいない10）．穿孔性眼外傷の加療の際には，交感性眼炎の可能性を常に念頭におき，まれではあるが本症例のように非常に予後が悪い交感性眼炎を発症する症例があることを記憶にとどめておくべきであると思われる．文献1）MarakGE,Jr：Recentadvancesinsympatheticophthal-mia.SurvOphthalmol24：141-156,19792）ZhangY,ZhangMN,JiangCHetal：Developmentofsympatheticophthalmiafollowingglobeinjury.ChinMedJ122：2961-2966,20093）RaoNA,RobinJ,HartmannDetal：Theroleofthepen-etratingwoundinthedevelopmentofsympatheticoph-thalmiaexperimentalobservations.ArchOphthalmol101：102-104,19834）GotoH,RaoNA：SympatheticophthalmiaandVogt-Koya-nagi-Haradasyndrome.IntOphthalmolClin30：279-285,19905）ShahSP,HadidOH,GrahamEMetal：Acuteretinalnecrosispresentingascentralretinalarteryocclusionwithcilioretinalsparing.EurJOphthalmol15：287-288,20056）WillerdingG,HeimannH,ZouboulisCCetal：Acutecen-tralretinalarteryocclusioninAdamantiades-Behcetdis-ease.Eye21：1006-1007,20077）NakaoK,MizushimaY,AbematsuNetal：Anteriorisch-emicopticneuropathyassociatedwithVogt-Koyanagi-Haradadisease.GraefesArchClinExpOphthalmol247：1417-1425,20098）HayrehSS：Prevalentmisconceptionsaboutacuteretinalvascularocclusivedisorders.ProgRetinEyeRes24：493-519,20059）AlbertDM,Diaz-RohenaR：Ahistoricalreviewofsym-patheticophthalmiaanditsepidemiology.SurvOphthal-mol34：1-14,198910）SavarA,AndreoliMT,KloekCEetal：Enucleationforopenglobeinjury.AmJOphthalmol147：595-600,2009＊＊＊252あたらしい眼科Vol.29，No.2，2012（104）