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眼内レンズ強膜内固定術後に網膜外層障害を生じた2症例

admin — Thu, 30 Jul 2026 15:24:47 +0000

《原著》あたらしい眼科43（7）：829.834，2026c眼内レンズ強膜内固定術後に網膜外層障害を生じた2症例金城真希子今永直也山内遵秀古泉英貴琉球大学大学院医学研究科医学専攻眼科学講座CTwoCasesofOuterRetinalAtrophyAfterIntrascleralIntraocularLensFixationMakikoKinjo,NaoyaImanaga,YukihideYamauchiandHidekiKoizumiCDepartmentofOphthalmology,GraduateSchoolofMedicine,UniversityoftheRyukyusC背景：小切開硝子体手術を併用した眼内レンズ（IOL）強膜内固定術後に，低眼圧による網膜外層障害を生じたC2例を経験したので報告する．症例：症例C1はC62歳，男性．左眼CIOL亜脱臼に対し左眼CIOL強膜内固定術を行った．術翌日に左眼眼圧はC2CmmHgと低下しており，眼灌流液を注入した．術後C10日目の左眼矯正視力（0.03），眼圧は16CmmHgで，眼底には軽度の網膜出血と脈絡膜分水嶺に沿った網脈絡膜皺襞があり，光干渉断層計（OCT）で同部位に網膜外層障害を認めた．症例C2はC36歳，男性．右眼CIOL亜脱臼に対し右眼CIOL強膜内固定術を行ったが，IOL摘出時に一時的な低眼圧となり眼球が大きく変形した．術後C14日目の右眼矯正視力（0.15），眼圧はC22CmmHgで，眼底に網脈絡膜皺襞があり，OCTでは同部位に網膜内の高輝度病変と網膜外層障害を認めた．両症例とも網膜外層障害は改善せず，視機能障害が残存した．結論：術中術後の著明な低眼圧による眼球変形が網膜外層障害をきたす可能性があり，IOL強膜内固定を行う際は眼圧コントロールに注意する必要がある．CPurpose：Toreporttwocasesofouterretinaldamagecausedbytransientlowintraocularpressure（IOP）fol-lowingCintrascleralCintraocularlens（IOL）.xation.CCasereports：CaseC1CinvolvedCaC62-year-oldCmaleCwhoChadCundergoneintrascleralIOL.xationforIOLdislocationinhislefteye.At1-daypostoperative,theIOPinthateyedroppedCtoC2CmmHg,CthusCnecessitatingCintraocularC.uidCinjection.CAtC10-daysCpostoperative,CchorioretinalCfoldsCappearedalongthechoroidalwatershedzones,andopticalcoherencetomographyrevealedouterretinallayerdam-age.CCaseC2CinvolvedCaC36-year-oldCmaleCwhoChadCundergoneCintrascleralCIOLC.xationCforCIOLCsubluxationCinChisCrightCeye.CACtransientCintraoperativeCIOPCdropCoccurred,CandCbyC14-daysCpostoperative,CchorioretinalCfoldsCalongCthewatershedzonesandouterretinalabnormalitieswereobserved.Conclusion：OuterretinaldamagedevelopedafterintrascleralIOL.xationduetotransientlowIOP,indicatingamechanismdistinctfromconventionalhypoto-nymaculopathy.〔AtarashiiGanka（JournaloftheEye）C43（7）：829.834,C2026〕Keywords：眼内レンズ強膜内固定術，硝子体手術，網膜外層障害，低眼圧黄斑症C.intrascleralintraocularlens.xation,parsplanavitrectomy,outerretinaldamage,hypotonymaculopathy.Cはじめに近年では，小切開システムの導入により硝子体手術は低侵襲化が進んでいるが，小切開硝子体手術であっても術後低眼圧はC13.1％の症例に認められる1）と報告されている．眼手術後の低眼圧を契機に発症する病態として，低眼圧黄斑症が提唱されており，黄斑部の網脈絡膜皺襞や視神経乳頭浮腫を特徴とする2）．その病態として，低眼圧により強膜が陥凹し，余剰な網脈絡膜が中心窩へ向かってひだを形成すると考えられている2）．低眼圧の是正により強膜の弯曲を元に戻すことで網脈絡膜皺襞は消失するが，永続的な変化が残ることもあり，視機能に重大な影響を及ぼす症例も散見される3）．低眼圧黄斑症は，多くは濾過手術後に報告されており4），近年に．6）C,5おいては硝子体手術後の発症例は少ない今回筆者らは，眼内レンズ（intraocularlens：IOL）強膜内固定術における術中および術後の短時間の低眼圧が契機となったと考えられた，不可逆的な網膜外層障害を引き起こし〔別刷請求先〕金城真希子：〒C901-2720沖縄県宜野湾市字喜友名C1076琉球大学大学院医学研究科医学専攻眼科学講座Reprintrequests：MakikoKinjo,M.D.,DepartmentofOphthalmology,GraduateSchoolofMedicine,UniversityoftheRyukyus,1076Kiyuna,Ginowan,Okinawa901-2720,JAPANC図1症例1の術前所見a：眼底写真．特記すべき異常所見はない．Cb：広角眼底写真．偏位したCIOLが観察される．眼底に特記すべき異常所見はない．c：OCT水平断．特記すべき異常所見はない．たC2例を経験したので報告する．CI症例［症例1］患者：62歳，男性C.既往歴：特記事項なしC.現病歴：2007年，左眼加齢白内障に対し水晶体再建術を施行．2010年，眼外傷による左眼CIOL亜脱臼の診断でCIOL整復術を受けたが，再度亜脱臼を生じ，2012年に左眼CIOL毛様溝縫着術を施行．2022年C1月，左眼視力低下で前医受診し，左眼CIOL亜脱臼を認め当科紹介となった．術前所見：左眼視力はC0.3（0.3C×sph＋0.75DCcyl.6.00DAx85°），眼圧はC17mmHgであった．細隙灯顕微鏡にてpolymethylCmethacrylate（PMMA）製CIOLの亜脱臼と硝子体の前房内脱出を認めた．眼軸長はC24.82Cmm，複数回の手術歴のため上方強膜の切開部位は菲薄化し，角膜内皮細胞密度はC1,278個/mmC2と減少していた．眼底には異常を認めなかった（図1）．術中所見：2022年C2月，コンステレーションC27CG硝子体手術システムを用いて経毛様体扁平部硝子体切除術および30G肉薄針を用いたダブルニードル・フランジ法によるIOL強膜内固定術を施行した．IOLは上方強膜にC3C×3CmmのCL字切開創を作製し，分割せずに摘出した．L字切開創部は強膜が菲薄化していたためC10-0非吸収性縫合糸で連続縫合し，漏出がないことを確認した．術中合併症はなく，ポート部位は漏出がないことを確認して無縫合とし，手術を終了した．術後経過：術翌日に左眼眼圧C2CmmHgと低眼圧を認め，眼灌流液を前房内へ注入したところ，L字切開創部分の結膜浮腫が増悪したが，触診にて眼圧は改善がみられたため，眼帯を再装用し経過観察とした．術後C2日目，眼圧はC16CmmHgと保たれていたが，硝子体出血で眼底透見困難であった．術後C10日目，硝子体出血は改善したが，左眼視力C0.03（n.c.）と不良であった．眼底は中心窩に網脈絡膜皺襞を認め，光干渉断層計（opticalCcoherencetomography：OCT）で網膜外層障害を認めた．眼底自発蛍光では皺襞部分に過蛍光がみられ，マイクロペリメータでは障害部位に一致した感度低下を認めた（図2）．その後も網膜外層障害は改善せず，術後C5カ月の最終視力は左眼視力（0.08C×cyl.1.75DAx105°）であった．図2症例1の術後所見a：眼底写真．中心窩に水平方向の脈絡膜皺襞を認め，その下方に網膜出血がみられる．Cb：マイクロペリメータ．網脈絡膜皺襞に一致した視感度低下を認める．c：OCT水平断．中心窩を含むCellipsoidzoneの途絶（）と視細胞のひだ状変化（）がみられる．Cd：広角眼底写真．脈絡膜分水嶺に沿った網脈絡膜皺襞がみられる（）．e：広角眼底自発蛍光撮影．脈絡膜分水嶺に沿った網脈絡膜皺襞部位に過蛍光がみられる（）．図3症例2の術前所見a：広角眼底写真．鼻下側網膜裂孔周囲にレーザー痕がみられる．b：OCT水平断．特記すべき異常所見はない．［症例2］患者：36歳，男性C.既往歴：特記事項なし．現病歴：1998年，右眼若年白内障に対し水晶体再建術を施行．2013年，右眼裂孔原性網膜.離に対し硝子体手術を施行．2019年C7月右眼視力低下で前医受診，右眼CIOL亜脱臼を認め当科紹介となった．術前所見：右眼視力はC0.03（1.0C×sph＋12.50DCcyl.0.50DAx155°），眼圧は18mmHgであった．細隙灯顕微鏡にてシリコーン製CIOLの亜脱臼を認めた．眼底は鼻下側の網膜裂孔周辺にレーザー痕を認めた（図3）．眼軸長は22.64mm，角膜内皮細胞密度は2,368個/mmC2であった．術中所見：2019年C7月，コンステレーションC25CG硝子体手術システムを用いた右眼経毛様体扁平部硝子体切除術およびC30CG肉薄針を用いたダブルニードル・フランジ法による右眼CIOL強膜内固定術を施行した．当初はC3Cmmの強角膜切開創を作製したが，IOLが分割できず切開創をC6Cmmに拡大，前房内を分散型粘弾性物質で満たし，IOLは切断せずにそのままレンズ摘出鑷子にて切開創より摘出した．IOL摘出時に創口からの眼灌流液の急激な漏出により，硝子体手術装置の眼圧コントロール機能にもかかわらず，眼球が大きく変形した．摘出後に眼底を確認すると，中心窩付近に網脈絡膜皺襞を認めた（図4）．強角膜切開創をC8-0吸収糸でC1針縫合，結膜はC8-0吸収糸でC1針縫合した．4カ所のポート部位図4症例2の術中所見a：眼内レンズ摘出前の術中所見．黄斑部に皺襞は確認できない．Cb：眼内レンズ摘出後の術中所見．黄斑部に網脈絡膜皺襞がみられる（）．図5症例2の術後所見a：眼底写真．中心窩に水平方向の脈絡膜皺襞がみられる．Cb：マイクロペリメータ．網脈絡膜皺襞に一致した視感度低下を認める．Cc：OCT水平断．中心窩を含むCellipsoidzoneの途絶（）と視細胞のひだ状変化（）がみられる．Cd：広角眼底写真．脈絡膜分水嶺に沿った網脈絡膜皺襞がみられる（）．e：広角眼底自発蛍光像．脈絡膜分水嶺に沿った網脈絡膜皺襞部位に過蛍光がみられる（）.もすべてC8-0吸収糸で縫合し，漏出がないことを確認して網脈絡膜皺襞を認め，OCTで網膜外層障害を認めた．眼底終了した．自発蛍光では皺襞部分に過蛍光がみられ，マイクロペリメー術後経過：術翌日は右眼眼圧C10CmmHgと正常範囲であっタでは障害部位に一致した感度低下を認めた（図5）．術後C1たが，硝子体出血で眼底透見困難であった．術後C14日目，年半で網膜外層障害はやや改善し，最終視力はC0.15p（0.5C×硝子体出血は改善したものの右眼視力はC0.08（0.15pC×sph＋sph＋2.25DCcyl.1.25DAx145°）であった．C3.00DCcyl.2.00DCAx150°）と不良であり，中心窩耳側にII考按今回，小切開硝子体手術を併用したCIOL強膜内固定術後に，低眼圧黄斑症に特徴的な網脈絡膜皺襞に加え，網膜外層障害をきたしたC2症例を経験した．症例C1では術翌日に低眼圧をきたしており，速やかに眼圧を是正したものの，網脈絡膜皺襞と網膜外層障害が出現した．また，症例C2では術中の一過性低眼圧の直後から網脈絡膜皺襞が出現し，硝子体手術装置の眼圧コントロール機能による迅速な眼圧補正にもかかわらず，同部位に網膜外層障害を認めた．低眼圧黄斑症のシステマティック・レビューでは，もっとも一般的な原因は緑内障に対する濾過手術後の低眼圧症であるとされている4）．眼圧がC6CmmHg未満の状態がC3カ月以上継続すると慢性低眼圧症と定義され1），Yunらは濾過手術後に慢性低眼圧症が生じたC23.5％に低眼圧黄斑症が生じたと報告した7）．また，低眼圧黄斑症の臨床検査所見としては，①後極網膜の弯曲に伴う視神経乳頭浮腫，②放射状に広がる黄斑部の網脈絡膜皺襞，③COCTでの網膜および脈絡膜の弯曲3），を有するとされており，これらは眼圧の正常化に伴い消失する可能性があるとされる4）．一方で，筆者らの症例では，2症例とも数秒.数時間の短期間で眼圧は正常化し，形態的には網脈絡膜皺襞は消失したにもかかわらず，眼底写真や眼底自発蛍光で網脈絡膜皺襞の痕跡が残り，OCTでは同部位に不可逆的な網膜外層障害をきたしていた．また，網脈絡膜皺襞は放射状ではなく視神経乳頭を中心に上下左右に伸び，OCTでは網脈絡膜の弯曲はみられず，網膜ひだの下に視細胞のひだが観察され，ellipsoidzoneの途絶を呈していた．この所見は改善することなく，最終的に視力低下が持続した．このように，術後短期間の低眼圧を契機として網膜外層障害が生じ視力が回復しなかった点は，従来の慢性低眼圧症に生じる低眼圧黄斑症とは異なる特徴をもつ可能性がある．今回，IOL強膜内固定術後に網膜外層障害を発症した機序について，まず若年，男性，硝子体手術既往という低眼圧黄斑症の一般的な発症リスク因子8）があったことに加え，IOL摘出時の創口が大きいことで，術中術後の急激な房水の漏出が起こりやすかったと推察される．症例C1では菲薄化した上方の強膜にCL字切開創を作製したため創口閉鎖不全となり，術後に眼球運動や患者の創口への接触により，切開創より急激な房水の漏出が起こったと考えられる．症例C2では術中のIOL摘出時に拡大した強角膜切開創から多量の灌流液が流出し，眼圧制御システムが間に合わず，急激な低眼圧をきたした可能性がある．さらに，2症例とも周辺部硝子体も含めた硝子体切除がされており，術中は無硝子体および無水晶体眼で眼球支持組織がないため，外力により容易に変形してしまうと考えられ，急激な低眼圧による眼球変形とその機械的損傷により，網脈絡膜皺襞が引き起こされた可能性がある．その後の眼圧補正によって形態的には皺襞は改善したが，一度大きく変形したことにより視細胞へ機械的損傷をきたしたと考えられた．また，網脈絡膜皺襞は視神経乳頭を中心に上下左右に伸びており，脈絡膜分水嶺の位置と一致しており，脈絡膜血管のない脆弱な部位の網脈絡膜が変形をきたしやすい可能性が示唆される．硝子体術後に低眼圧黄斑症を発症した既報では，Leeらが網膜上膜に対する硝子体術後に網脈絡膜皺襞と網膜外層障害を示したC2例を報告している5）．同報告でも，術翌日に著明な低眼圧をきたしたこと，術後数日で速やかに眼圧が上昇したこと，眼底所見で放射状および脈絡膜血管の分水嶺に沿った網脈絡膜皺襞を認めていること，OCTにて明らかな網膜外層障害と網膜ひだの下に特徴的な視細胞のひだが確認されたことなど，多くの共通点を有する．筆者らは発症要因について，網膜上膜および内境界膜.離後の網膜構造支持力の低下や，無縫合硝子体手術による房水流出をあげている．また，Takkarらは筆者らと同様に，IOL強膜内固定術後にOCTで網膜外層の不連続所見を示した低眼圧黄斑症を報告しており6），前後房が連続した眼球では低眼圧黄斑症を発症しやすい可能性がある．また，既報では網脈絡膜皺襞の明確な発症時期については言及されていないが，症例C2では術中の数秒の操作で網脈絡膜皺襞を生じており，術中の一瞬で低眼圧黄斑症が生じていることは明らかであり，急激な眼球変形とその機械的ストレスが視細胞層に直接影響を及ぼした可能性が示唆される．Sugiuraらは，現行の硝子体手術システムにおける眼圧制御システムが，硝子体手術操作中の眼圧変動を軽減させることを報告しているが，一方で急激な圧変化の対応には数秒のタイムラグがあるため9），術中の急激な低眼圧には十分な注意をはらう必要がある．このような急激な眼圧変動を回避するためには，強膜菲薄化部への切開創作製を避け，眼内レンズ摘出時に眼球が急激に歪まないよう，切開創に必要以上の負荷をかけない慎重な操作が求められる．視力予後について，症例C1では速やかに低眼圧を是正したが，網膜外層障害は広範囲に及び，最終視力は（0.08）と改善しなかった．症例C2では術中の一過性低眼圧の後，網膜外層障害を認めたが，その後徐々に視力は改善し最終視力（0.5）であった．症例C1では，眼底自発蛍光でより明瞭かつ広範囲に過蛍光を認めており，視細胞障害がより強く，広範囲に存在したと考えられる．既報では硝子体術後の低眼圧黄斑症の視力予後は（0.04）から（0.5）とばらつきがあり5,6），網膜外層障害の程度や範囲，低眼圧の期間が関係しているかもしれない．一方で，硝子体術後の低眼圧黄斑症は，従来の濾過手術後の低眼圧と異なり，追加治療による改善が望めないこと，中心窩を含む脈絡膜分水嶺に沿って網膜外層障害が生じる可能性が高く，視力予後が極度に不良な症例もあると認識すべきである．今回のC2症例では，IOL強膜内固定術中術後の短時間かつ急激な低眼圧により網膜外層障害を生じており，従来の低眼圧黄斑症に特徴的な網脈絡膜皺襞に加え，OCTや眼底自発蛍光で網膜外層障害を認めた．視細胞層の障害が長期間持続した点はこれまでの低眼圧黄斑症の病態とは異なり，急激な低眼圧が引き金となる新たな病態としての検討が求められる．利益相反：利益相反公表基準に該当なし文献1）NuytsCRM,CGreveCEL,CGreveCELCetal：TreatmentCofChypotonousCmaculopathyCafterCtrabeculectomyCwithCmito-mycinC.AmJOphthalmolC118：322-331,C19942）CostaVP,ArcieriES：Hypotonymaculopathy.ActaOph-thalmolScandC85：586-597,C20073）BudenzCDL,CSchwartzCK,CGeddeSJ：OccultChypotonyCmaculopathyCdiagnosedCwithCopticalCcoherenceCtomogra-phy.ArchOphthalmolC123：113-114,C20054）ThomasM,VajaranantTS,ArefAA：Hypotonymaculop-athy：Clinicalpresentationandtherapeuticmethods.Oph-thalmolTherC4：79-88,C20155）LeeYJ,WooSJ：Hypotonymaculopathyandphotorecep-torCfoldsCwithCdisruptionsCafterCvitrectomyCforCepiretinalCmembraneremoval：twoCcaseCreports.CJCMedCCaseCRepC15：255,C20216）TakkarCB,CKhokharCS,CAgarwalCDCetal：Ultra-wideC.eldCimagingCofCgiantCcircumferentialCchorioretinalCfoldCfollow-ingCpost-operativeChypotony.CIndianCJCOphthalmolC67：C407,C20197）YunCST,CChuaCB,CClementCI：OutcomesCofCchronicChypotonyCfollowingCtrabeculectomy.CClinCExpCOphthalmolC43：485-487,C20158）FanninCLA,CSchi.manCJC,CBudenzDL：RiskCfactorsCforChypotonyCmaculopathy.COphthalmologyC110：1185-1191,C20039）SugiuraCY,COkamotoCF,COkamotoCYCetal：IntraocularCpressure.uctuationduringmicroincisionvitrectomywithconstellationCvisionCsystem.CAmCJCOphthalmolC156：941-947,C2013C＊＊＊

診断に苦慮した網膜血管炎を伴う急性帯状潜在性網膜外層症の1 例

admin — Mon, 29 Jun 2026 15:24:56 +0000

《原著》あたらしい眼科43（6）：704.710，2026c診断に苦慮した網膜血管炎を伴う急性帯状潜在性網膜外層症の1例吉田咲季＊1林勇海＊1内田敦郎＊1,2藤岡俊平＊1,3富田洋平＊1伴紀充＊1栗原俊英＊1篠田肇＊1根岸一乃＊1＊1慶應義塾大学医学部眼科学教室＊2国家公務員共済組合連合会立川病院眼科＊3川崎市立川崎病院眼科CACaseofAcuteZonalOccultOuterRetinopathywithRetinalVasculitisthatwasDifficulttoDiagnoseSakiYoshida1）,IsamiHayashi1）,AtsuroUchida1,2）,ShumpeiFujioka1,3）,YoheiTomita1）,NorimitsuBan1）,ToshihideKurihara1）,HajimeShinoda1）andKazunoNegishi1）1）DepartmentofOphthalmology,KeioUniversitySchoolofMedicine,2）DepartmentofOphthalmology,FederationofNationalPublicServicePersonnelMutualAidAssociationsTachikawaHospital,3）DepartmentofOphthalmology,KawasakiMunicipalHospitalC目的：新型コロナウイルス感染症（COVID-19）ワクチン接種と同時期に症状が出現し，両眼に網膜血管炎を伴い診断に苦慮した急性帯状潜在性網膜外層症（AZOOR）のC1例を経験したので報告する．症例：25歳，女性．来院約C5カ月前に左眼の霧視が出現し，精査加療目的に慶應義塾大学病院へ紹介となった．矯正視力は右眼（1.2）左眼（1.2），左眼の前部硝子体に細胞を認めた．左眼の周辺部網膜が色調粗造で，フルオレセイン蛍光造影（FA）では両眼に網膜血管炎の存在が示唆された．光干渉断層計（OCT）で左眼優位に網膜外層構造が消失しており，網膜電図（ERG）では左眼で杆体応答，錐体応答が著しく減弱していた．視野検査で両眼のCMarriott盲点の拡大，左眼には進行性の輪状暗点を認めた．感染症，膠原病スクリーニングを含む全身精査を施行したが特記所見はなかった．症状出現の約C1カ月前からCCOVID-19ワクチンを接種していた．結論：本症例は診断に難渋したが，網膜血管炎を伴う網膜外層障害ではAZOORを鑑別に精査を行う必要がある．CPurpose：ToCreportCaCcaseCofCacuteCzonalCoccultCouterretinopathy（AZOOR）withCretinalCvasculitisCthatCwasCdi.culttodiagnose.Case：A25-year-oldwomanbecameawareofblurredvisioninherlefteyeapproximately5monthsCpriorCtoCpresentation.CHerCvisualCacuityCwasC1.2CinCbothCeyes.CSlit-lampCandCfundusCexaminationsCrevealedCanteriorvitreouscellsandperipheralretinalcolorabnormalityinthelefteye.FluoresceinangiographysuggestedbilateralCretinalCvasculitis.COpticalCcoherenceCtomographyC.ndingsCshowedCdisruptionCofCtheCouterCretinalClayers,Cpredominantlyinthelefteye.Electroretinogram.ndingsshowedasigni.cantreductioninrodandconeresponsesinthelefteye.Visual.eldtestingrevealedenlargementoftheMariotteblindspotinbotheyesandaprogressiveparacentralringscotomainthelefteye.Asystemicexaminationwasunremarkable.ShehadreceivedaCOVID-19CvaccinationCaboutC1CmonthCpriorCtoCsymptomConset.CConclusion：AZOORCshouldCbeCconsideredCinCtheCdi.erentialCdiagnosisofouterretinopathywithretinalvasculitis.〔AtarashiiGanka（JournaloftheEye）43（6）：704.710,C2026〕Keywords：急性帯状潜在性網膜外層症，網膜外層障害，網膜血管炎，COVID-19ワクチン．acutezonaloccultouterretinopathy,outerretinopathy,retinalvasculitis,COVID-19vaccination.はじめに疾患概念で，若年女性の近視眼に好発し，おもに網膜外層の急性帯状潜在性網膜外層症（acutezonaloccultouterreti-障害により，急性の視力低下や視野障害で発症する1,2）．眼nopathy：AZOOR）は，1993年にCGassにより提唱された底写真や蛍光造影は正常または軽微な変化のみであることを〔別刷請求先〕吉田咲季：〒C160-8582東京都新宿区信濃町C35慶應義塾大学医学部眼科学教室Reprintrequests：SakiYoshida,M.D.,DepartmentofOphthalmology,KeioUniversitySchoolofMedicine,35Shinanomachi,Shinjuku-ku,Tokyo160-8582,JAPANC704（110）特徴とするが，フルオレセイン蛍光造影（.uoresceinCangi-ography：FA）において網膜の一部に軽度の過蛍光や網膜血管の染色を呈する例も存在し，網膜血管炎を合併しうる3）．また，網膜は組織学的にC10層構造を有し，網膜の動静脈は表層の神経線維層内を走行している．網膜血管炎は網膜内層に存在する網膜血管に生じる炎症であり，網膜血管の白鞘化や閉塞，血管漏出，軟性白斑，網膜出血などを示す4）．後部ぶどう膜炎には網膜血管炎および網膜外層の視細胞や網膜色素上皮（retinalpigmentCepithelium：RPE）に炎症を生じる疾患のいずれも含まれるが5），網膜血管と網膜外層は解剖学的に離れており，網膜外層障害と網膜血管炎を合併する疾患は比較的まれである．さらに，新型コロナウイルス感染症（coronavirusCdis-ease-2019：COVID-19）ワクチンの接種が開始されて以降，COVID-19ワクチンのさまざまな副反応が報告されており，眼科領域でも角膜移植後拒絶反応，ぶどう膜炎，急性黄斑神経網膜症（acuteCmacularneuroretinopathy：AMN）や網膜.離，網膜静脈閉塞症などの網膜疾患，視神経炎に至るまで多数の報告がある6）．今回，COVID-19ワクチン接種と同時期に症状が出現し，診断に苦慮した網膜血管炎を伴うCAZOORのC1例を経験したので報告する．CI症例患者：25歳，女性．既往歴：耳下腺良性腫瘍．家族歴：眼疾患なし．飼育歴：イヌ，ハムスター．摂食歴：特記すべき事項なし．海外渡航歴：直近C1年以内になし．ワクチン接種歴：20XX-1年9月13日，10月4日にCOVID-19ワクチン（ファイザー社製）を計C2回接種．現病歴：20XX-1年C10月頃に左眼の霧視を自覚し，2カ月で進行性に増悪した．前医でぶどう膜炎および網膜変性疾患を疑われ，20XX年C3月に慶應義塾大学病院（以下，当院）を紹介受診した．1年以内の眼外症状は，問診で頭痛，めまい，歯・歯肉の病気，ニキビ，かみそり負け，続いている咳，下痢，肩こり，腰痛と回答があった．経過：初診時，視力は右眼C0.4（1.2C×sph－0.75DCcyl-0.75DAx110°），左眼C0.4（1.2C×sph－1.25DCcyl－0.75DAx50°），眼圧は右眼C14mmHg，左眼C16mmHgであった．細隙灯顕微鏡検査で両眼とも前房は深く，炎症所見を認めず，左眼の前部硝子体中に軽度の細胞を認めた．眼底は，右眼は特記事項を認めず，左眼は周辺部の網膜の色調が粗造であった（図1）．光干渉断層計（opticalCcoherenceCtomogra-phy：OCT）では，左眼優位にCellipsoidzone（EZ）が途絶しており，左眼は軽度の網膜内.胞を認めた（図2）．眼底自発蛍光（fundusauto.uorescence：FAF）では，右眼は血管に沿った高自発蛍光を認め，左眼はとくに黄斑周囲に高自発蛍光を認めた（図3）．FAでは，右眼は鼻側や耳側血管の一部から蛍光漏出があり，左眼にはびまん性の網膜毛細血管レベルの蛍光漏出を認め，左眼優位の網膜血管炎が示唆された（図4）．Humphrey視野検査では，右眼ではCMarriott盲点の拡大を認め，左眼では求心性の視野狭窄を認めた．Gold-mann視野検査をC20XX年C3月に前医にて，同年C6月に当院にて施行し，右眼はCHumphrey視野検査同様にCMarriott盲点の拡大を認めたが，おおむね進行はなく，左眼はCMarriott盲点の拡大に加えて進行性の傍中心輪状暗点を認めた（図5a.d）．網膜電図（electroretinogram：ERG）は，右眼は杆体応答，錐体応答ともに波形が保たれていたが，左眼はいずれも著しく減弱していた（図6）．血液検査で血算・生化学検査に特記所見を認めなかった．感染症検査では，HBs抗原陰性，HCV抗体陰性，rapidCplasmaCreagin（RPR）定性，TreponemaCpallidum（TP）抗体ともに陰性，ヒト免疫不全ウイルス（humanCimmunode.ciencyvirus：HIV）陰性，結核菌特異的インターフェロン（interferon：IFN）C-γ（T-SPOT）陰性，血清抗トキソプラズマCIgM抗体陰性であった．水痘帯状疱疹ウイルス，単純ヘルペスウイルスはそれぞれCIgG抗体価のみ陽性で既感染パターンであった．各種自己抗体は，抗核抗体，抗環状シトルリン化ペプチド（cycliccitrullinatedpeptide：CCP）抗体，抗二本鎖CDNA（anti-doubleCstrandedDNA：dsDNA）抗体，抗リボヌクレオ蛋白質（ribonucleoprotein：RNP）抗体，抗CSm抗体，抗Sjogren症候群（SjogrenCsyndrome：SS）-A抗体，ミエロペルオキシダーゼ抗好中球細胞質抗体（myeloperoxidaseanti-neutrophilCcytoplasmicCantibody：MPO-ANCA），プロテネースC3-ANCA（proteinase3-ANCA：PR3-ANCA）は陰性で，抗リン脂質抗体は弱陽性であったが病的意義は乏しいと考えられた．ヒト白血球抗原（humanleukocyteanti-gen：HLA）は，A2，A24，B62，B35が陽性であり，関連性は低いと考えられた．当院リウマチ・膠原病内科に依頼し，画像検査を含めた全身精査を行ったが，Behcet病，全身性血管炎などの膠原病はすべて否定的と考えられた．FAおよびCERGの再検査は患者の同意が得られず未施行であったが，当院初診後はC2年以上，自覚症状，眼所見，ならびにOCT，FAF，Goldmann視野検査（図5e，f）などの検査所見に著変なく，視力良好で積極的治療の希望がないため，無治療で経過観察を継続している．本稿は慶應義塾大学医学部倫理委員会の承認を得ている（承認番号：20100003）．図1眼底所見a,b：右眼．c,d：左眼．網膜周辺部の色調が粗造である．Cab図2光干渉断層計（OCT）所見a：右眼．で示す範囲にCellipsoidzone（EZ）の途絶を認めた．Cb：左眼．軽度の網膜内.胞に加えて，で示す範囲にCEZの途絶を認めた．図3超広角眼底自発蛍光（FAF）所見a：右眼．血管に沿った高自発蛍光を認めた．b：左眼．黄斑周囲に高自発蛍光を認めた．図4フルオレセイン蛍光造影（FA）所見a：右眼．鼻側や耳側血管の一部から蛍光漏出を認めた．Cb：左眼．びまん性の網膜毛細血管レベルの蛍光漏出を認めた．CII考按本症例は，当院初診時には発症から比較的時間が経過していたが，両眼性に網膜血管炎を伴う網膜外層障害を認めた．発症からC8カ月後には視野障害の進行の停止を確認し，矯正視力は保たれていた．眼底検査，FAで説明できない両眼の視野欠損，OCTで視野欠損部位に一致するCEZの消失，ERGにおいて左眼優位の振幅低下を認め，経過や全身精査結果から先天性，自己免疫性などの網膜疾患，その他のぶどう膜炎は否定的であったことから，AZOORと診断した3）．若年女性の近視眼で，左眼の硝子体中に軽度の炎症所見を認め，FAFで自発過蛍光を示していることもCAZOORを示唆している3）．一方で，わが国ではCAZOORに.胞様黄斑浮腫を合併した報告は少数であるが7），左眼においてCOCTで非常に軽微な網膜内.胞を認めた．本症例では，FAにて比較的強い網膜血管炎の所見を認めたため，網膜血管炎を主眼におき検討を重ねたこともあり，診断に至るまでに長時間を要した．Monsonらの報告によれば，AZOORのC46眼のうちC4眼（9％）において，FAで網膜血管炎を示唆する血管壁の組織染および蛍光漏出が認められた8）．とくに日本人症例では，SaitoらがC50眼のうちC13眼（26％）で網膜血管炎を伴っていたと報告している．ただし，罹病期間と網膜血管炎の関連性については言及されておらず，本症例では発症からある程度時間が経過していたが，FAにてとくに左眼で活動性の高い網膜血管炎を認めたことから，発症時期にかかわらずCFAを評価する意義があると考えられた．また同報告では，網膜血管炎の有無は初診時および最終の矯正視力ならびにCHumphrey視野検査における平均偏差（meandeviation：MD）と有意な関連を認めなかったが2），本症例では網膜血管炎の強い左眼優位に網膜外層障図5Goldmann視野検査所見a,b：20XX年C3月の右眼（Ca）と左眼（Cb）．c,d：20XX年C6月．右眼（Cc）はCMariotte盲点の拡大を認めたが，おおむね進行はなかった．左眼（Cd）はCMariotte盲点の拡大に加え，進行性の傍中心輪状暗点を認めた．Ce,f：20XX年C12月の右眼（Ce）と左眼（Cf）．20XX年C6月と比較し，両眼ともおおむね進行はなかった．害やCERGの振幅低下を認めた．AZOORの活動性や重症度が網膜血管炎にどのようにかかわっているかは今後検討が必要である．さらに，FAFの過蛍光はCRPEの機能不全を，低蛍光はCRPEの消失・萎縮を示唆しており，FAFでは眼底やFAで指摘できない異常所見を検出できることがあるため活用すべきである9）．本症例における鑑別診断として自己免疫性網膜症があげられ8），しばしば鑑別がむずかしいことがある．しかし，GassらはCAZOORでは通常C6カ月以内に視野障害の進行が停止すると述べており1），本症例の臨床経過は数年にわたる進行性の視野障害を示していないので，AZOORの経過に矛盾しないと考える．また，網膜血管炎と網膜外層障害を呈しうる疾患として，梅毒10）や眼トキソプラズマ症11）などの感染性ぶどう膜炎があげられるが，本症例は血液検査の結果から感染症は否定的であった．散弾状脈絡網膜症12），多発消失性白点症候群本症例正常例（28歳，女性）abcd（multipleCevanescentCwhiteCdotsyndrome：MEWDS）13）といった他の疾患でも報告はあるが，少数例である．両者を合併する病態として，MEWDSに網膜血管炎を併発した症例の既報では，炎症が網膜外層から網膜内層に波及すること，網膜外層の炎症とは別に網膜内層でも血管炎が同時に起こることの二つの可能性が考察されており13），網膜外層に主病巣が存在するCAZOORでは前者の可能性が高いと考える．さらに，本症例は症状出現と同時期にCCOVID-19ワクチ図6網膜電図（ERG）所見a：杆体応答．b：錐体応答．c：30CHz.icker応答．Cd：杆体C-錐体混合応答．右眼は杆体応答，錐体応答ともに波形が保たれていたが，左眼はいずれも著しく減弱していた．ンを接種しており，ワクチン接種との関連も否定はできない14,15）．そして，COVID-19ワクチン接種後の網膜血管炎，網膜外層障害のいずれの報告も散見される一方で，両者を合併しているという点ではきわめてまれである．以上のように，AZOORは他疾患との鑑別が重要な網膜疾患であり，網膜血管炎を伴う網膜外層障害ではCAZOORの可能性を考慮し精査を行うことが重要と考えられた．利益相反富田洋平カテゴリーCF：ロート製薬株式会社，株式会社坪田ラボ伴紀充カテゴリーCF：ロート製薬株式会社，株式会社坪田ラボカテゴリーCP栗原俊英カテゴリーCF：ロート製薬株式会社，株式会社坪田ラボ，株式会社シード，株式会社レストアビジョンカテゴリーCI：株式会社坪田ラボ，株式会社レストアビジョンカテゴリーCP根岸一乃カテゴリーCF：株式会社シード，株式会社レストアビジョン，エイエムオー・ジャパン株式会社，参天製薬株式会社，株式会社.セルージョン，株式会社ジンズホールディングスカテゴリーCP文献1）GassCJD,CAgarwalCA,CScottIU：AcuteCzonalCoccultCouterretinopathy：along-termfollow-upstudy.AmJOphthal-molC134：329-339,C20022）SaitoCS,CSaitoCW,CSaitoCMCetal：AcuteCzonalCoccultCouterCretinopathyCinJapaneseCpatients：clinicalCfeatures,CvisualCfunction,CandCfactorsCa.ectingCvisualCfunction.CPLoSCOneC10：e0125133,C20153）厚生労働科学研究費補助金難治性疾患政策研究事業網膜脈絡膜・視神経萎縮症に関する調査研究班CAZOORの診断ガイドライン作成ワーキンググループ：急性帯状潜在性網膜外層症（AZOOR）の診断ガイドライン．日眼会誌C123：C443-449,C20194）PerezCY,CNeriCP,CPichiF：MultimodalCImagingCinCRetinalCVasculitis.Ophthalmologica247：203-213,C20245）StandardizationCofCUveitisNomenclature（SUN）WorkingGroup：DevelopmentCofCClassi.cationCCriteriaCforCtheCUveitides.AmJOphthalmolC228：96-105,C20216）ParmarCUPS,CSuricoCPL,CSinghCRBCetal：OcularCimplica-tionsCofCCOVID-19CinfectionCandCvaccine-relatedCadverseCevents.JPersMedC14：780,C20247）山川美聡，若月優，森隆三郎ほか：急性帯状潜在性網膜外層症（AZOOR）に黄斑浮腫を合併したC1例．眼科C64：C773-779,C20228）MonsonDM,SmithJR：Acutezonaloccultouterretinop-athy.SurvOphthalmolC56：23-35,C20119）橋本勇希：AZOOR類縁疾患．RetinMed8：55-62,C201910）SunCCB,CLiuCGH,CWuCRCetal：Demographic,CclinicalCandClaboratorycharacteristicsofocularsyphilis：6-yearscaseseriesCstudyCfromCanCeyeCcenterCinCEast-China.CFrontCImmunol13：910337,C202211）MathisT,DelaunayB,FavardCetal：Hyperauto.uores-centspotsinacuteoculartoxoplasmosis：anewindicatorofouterretinalin.ammation.Retina40：2396-2402,C202012）TeussinkCMM,CHuisCInCHetCVeldCPI,CdeCVriesCLACetal：CMultimodalimagingofthediseaseprogressionofbirdshotchorioretinopathy.ActaOphthalmolC94：815-823,C201613）TakahashiCA,CSaitoCW,CHashimotoCYCetal：MultipleCeva-nescentCwhiteCdotCsyndromeCassociatedCwithCretinalCvas-culitis.IntMedCaseRepJ8：209-213,C201514）MalekiCA,CLook-WhyCS,CManhapraCACetal：COVID-19CrecombinantCmRNACvaccinesCandCseriousCocularCin.ammatorysidee.ects：realorcoincidence?JOphthal-micVisRes16：490-501,C202115）YasakaCY,CHasegawaCE,CKeinoCHCetal：ACmulticenterCstudyofocularin.ammationafterCOVID-19vaccination.JpnJOphthalmolC67：14-21,C2022＊＊＊

あたらしい眼科オンラインジャーナル » 網膜外層障害

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