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治療前に光干渉断層計所見の著明な改善を認めたAcute Syphilitic Posterior Placoid Chorioretinitis（ASPPC）の 1 例

admin — Mon, 30 May 2022 15:22:37 +0000

《第54回日本眼炎症学会原著》あたらしい眼科39（5）：660.665，2022c治療前に光干渉断層計所見の著明な改善を認めたAcuteSyphiliticPosteriorPlacoidChorioretinitis（ASPPC）の1例永田篤加藤大輔日本赤十字社愛知医療センター名古屋第二病院眼科ACaseofAcuteSyphiliticPosteriorPlacoidChorioretinitis（ASPPC）inwhichOCTFindingsRevealedSpontaneousResolutionBeforeTreatmentAtsushiNagataandDaisukeKatoCDepartmentofOphthalmology,JapaneseRedCrossAichiMedicalCenterNagoyaDainiHospitalC目的：AcuteCsyphiliticCposteriorCplacoidchorioretinitis（ASPPC）に特徴的なCOCT像は多く報告されているが，病態は不明である．今回治療前早期に急速にCOCT像の改善を認めたC1例を報告する．症例：52歳，男性．1週間前に急に右中心暗点を自覚し近医より紹介受診．視力は右眼C0.03（0.15），左眼C0.05（1.0），右眼黄斑部に黄白色非隆起性病変（placoidlesion：PL）を認めた．眼底自発蛍光，フルオレセイン蛍光造影で過蛍光所見，インドシアニングリーン蛍光造影で低蛍光をCPLより縦に広い範囲に認めた．OCT所見はCellipsoidzone（EZ）の消失，PL部位の色素上皮ラインの不正隆起を認めた．梅毒反応陽性を認めCASPPCと診断した．受診C23日後のCOCTでCPLの消失とCOCT所見の改善を認めた．結論：画像所見から免疫機序の炎症反応が示唆された．CPurpose：ToCreportCaCcaseCofCacuteCsyphiliticCposteriorCplacoidchorioretinopathy（ASPPC）inCwhichCopticalCcoherencetomography（OCT）imagingCrevealedCspontaneousCimprovementCinCtheCearlyCstageCpriorCtoCtreatment.CCaseReport：ThisCstudyCinvolvedCaC52-year-oldCmaleCwithCcentralCscotomaCinChisCrightCeyeCforC1CweekCpriorCtoCpresentation.Hisbest-correctedvisualacuitywas0.15ODand1.0OS,andayellowishplacoidlesionwasobservedinCtheCmacularCregionCofCtheCrightCeye.CFundusCauto.uorescenceCandC.uoresceinCangiographyCshowedChyper.uorescence,CandCindocyanineCgreenCangiographyCrevealedChypocianescenceCinCtheCupperCmacularCregion.COCT.ndingsshoweddisruptionoftheellipsoidzone（EZ）andnodularthickeningoftheretinalpigmentepitheli-um（RPE）,whichcorrespondedtothelesionoftheangiographicallydamagedarea.Syphilisserology.ndingswerepositive,CandCheCwasCdiagnosedCasCASPPC.CHowever,CatC23-daysCpostCpresentation,COCTCimagingCrevealedCresolu-tionoftheinitialEZandRPE.ndings.Conclusion：Inthiscase,multimodalretinalimaging.ndingssuggestedanimmuneresponsetoASPPC.〔AtarashiiGanka（JournaloftheEye）39（5）：660.665,C2022〕Keywords：梅毒，ASPPC，梅毒性ぶどう膜炎，光干渉断層計．syphilis,ASPPS,syphiliticuveitis,opticalcoher-encetomography.Cはじめに床像を示すため診断に難渋することが多い．虹彩炎，強膜梅毒患者はC2010年以降わが国では急速に増加しており，炎，網膜血管炎，硝子体混濁などを認めるが，特異的な所見日常診療の場で遭遇する機会が増えてくると考えられる．梅はないためぶどう膜炎の鑑別には常に梅毒を考慮する必要が毒による眼病変は多彩で，そのなかのぶどう膜炎も多彩な臨ある．一方acutesyphiliticposteriorchorioretinitis（ASPPC）〔別刷請求先〕永田篤：〒466-8650愛知県名古屋市昭和区妙見町C2-9日本赤十字社愛知医療センター名古屋第二病院眼科Reprintrequests：AtsushiNagata,M.D.,Ph.D.,DepartmentofOphthalmology,JapaneseRedCrossAichiMedeicalCenterNagoyaDainiHospital,2-9Myokencho,Syowa-ku,Nagoya-shi,Aichi466-8650,JAPANC660（110）はC1988年に初めて報告され1），Gassらが後にCASPPCと命名した梅毒性ぶどう膜炎の一つである2）．所見が特徴的で，さらに最近は光干渉断層計（opticalCcoherenceCtomogra-phy：OCT）像も多く報告され3,5,6），鑑別を要する類似したOCT像を呈する疾患もあるが，この眼底所見とCOCT所見の特徴を知っていれば，梅毒血性反応を行い，陽性となれば診断は比較的容易である．しかし，ASPPCの病態はよくわかっていない．今回治療前早期に急速にCOCT像の改善を認めたC1例を経験したので，その特徴につき考察する．CI症例患者：52歳，男性．主訴：右中心暗点．既往歴：1年前亀頭に皮疹が出現し皮膚科で経過観察し自然に改善した．2019年C5月頃口内炎がよくできた．現病歴：2019年C11月C24日に急に右中心暗点を自覚し近医を受診し，原因不明の視力障害精査目的にてC12月C2日に当院を紹介受診した．当科初診時視力は右眼C0.03（0.15C×.8.0D），左眼C0.05（1.0C×.7.5D（cyl.1.5DAx170°），眼圧は右眼C13CmmHg，左眼C15CmmHgであった．前眼部，中間透光体に異常所見は認めず，眼底には，右眼黄斑部に境界明瞭な淡い非隆起性の黄色網膜外層病変（placoidlesion：PL）を認めた．左眼は異常所見を認めなかった（図1）．黄斑部CPLはCOCT所見の網膜色素上皮（retinalCpigmentCepithe-lium：RPE）ラインの不整隆起を認め，一部は結節状の小隆起を認めた．Ellipsoidzone（EZ）の消失も認めた．さらに，冠状断では逆三角で示す範囲の外境界膜ラインの消失，EZの消失や不連続所見，RPEラインの結節状隆起を認めた（図2）．冠状断連続切片ではCPLの範囲の横径の幅で上方に帯状に同様の網膜外層異常を認めた．初診時の右眼眼底自発蛍光（fundusauto.uorescence：FAF），フルオレセイン蛍光造影（.uoresceinCfundusangiography：FA），インドシアニングリーン蛍光造影（indocyanineCgreenangiography：IA）で各々の検査はCPL以外の広い範囲の障害部位を描出した．FAは時間の経過とともに過蛍光を示し，IAではCPLは造影後期で強い低蛍光，その他の病巣も顆粒状の低蛍光を示した．またC3検査で描出された異常部位範囲はおおよそ一致し，その縦の範囲はCOCT冠状断の異常部位と一致していた（図3）．左眼はいずれも異常を認めなかった．以上の所見より，また年齢，性別，既往歴から梅毒性ぶどう膜炎を疑い，とくにCASPPCを疑い採血を行った．梅毒血性反応CrapidplasmaCregain（RPR）128倍，treponemaCpallidumChemag-glutination（TPHA）81,920倍，HIV陰性，HBs抗原陰性，HCV陰性であった．その他の全身所見に異常は認めなかった．RPR，TPHAの抗体価高値より梅毒性ぶどう膜炎，ASPPCと診断した．当院総合内科にて髄液検査を施行し，CTPHA10,240倍を認め，第C2期梅毒と診断された．初診からC15日後のC12月C17日の右眼視力は矯正C0.4に改善し中心暗点の自覚症状も改善を認めた．右眼眼底のCPLは消退しOCTではCPL部位のCRPEラインの不整隆起も改善を示し，12月C25日にはCEZも改善を認めた．視力は矯正C0.5に改善を認めた．しかし，FAFの過蛍光領域は拡大を示した（図4）．治療はC12月C26日から開始し総合内科にてセフトリアキソンC2CgをC1日のみ注射し，翌日よりペニシリンCGをC400万単位，6日間点滴治療を行った．治療後の経過ではCOCTの外層の異常所見は翌年のC2月C7日時点でほぼ改善を認め，図1初診時眼底右眼黄斑部に境界明瞭な淡い非隆起性の黄色網膜外層病変（placoidlesion）が認められる．図2初診時右眼OCT所見a：冠状断．黄斑部CPL部位（→）の範囲のCRPEラインの不整隆起を認め，一部は結節状の小隆起を認めた．EZの消失も認めた．で示す範囲（黄斑部上方）の外境界膜ラインの消失，EZの消失や不連続所見，RPEラインの結節状隆起を認めた．Cb：水平断．PL部位（→）の範囲にCRPEラインの不整隆起を認めた．bdf図3右眼の初診時所見a：カラー眼底写真．淡いCPLを認めた．Cb：FAF．PLから上方に帯状に過蛍光を認めた．Cc：FA（1分C9秒）．わずかに黄斑部上方に点状の過蛍光を認めた．Cd：FA（15分C17秒）．PLを含んで上方に過蛍光所見を認めた．Ce：IA（1分C9秒）．PLにわずかな低蛍光像を認めた．Cf：IA（15分C17秒）．PLは強い低蛍光像を示し，PLと連続して顆粒状の低蛍光所見を認めた．図4右眼治療前のOCT水平断像とFAF所見a,b：12月C17日．初診からC15日後でCFAFは初診時より過蛍光領域の拡大を認める．OCTではCPL部位のCRPEの肥厚の改善を認めた．c,d：12月C25日．FAFはさらに過蛍光領域の拡大を認める．OCTではCPL部位はCRPEの肥厚は消退しCEZの回復を認めた．黄斑上方のCEZも一部断続的であるが改善を認めた．FAFも過蛍光領域は消失した．3月C6日には視力は矯正C1.0に改善した（図5）．全身的にはその後もとくに異常所見は認めなかった．CII考按Enandiらの報告では過去に報告されたCASPPCの論文をレビューしC16症例のCASPPCの患者の臨床的，血管造影的特徴を考察している4）．平均発症年齢C40歳，9例が両眼性，7例がC2期梅毒の皮膚粘膜所見の既往あり，9例がCHIV陽性であった．眼底後極部に大きなCPLを認めCFAで病変部の過蛍光所見を認め，抗菌薬治療により短期間にCPLの消失と視力の改善を認めている．ASPPCは眼に起こる梅毒病変のなかで頻度はまれではあるがはっきりとした特徴的な所見を示すと結論づけている．OCT所見の特徴としてはCPLに一致して外境界膜，EZ，interdigitationzoneの消失，RPEの不整隆起，凹凸変化，結節状の小隆起を認めることが報告されている3.6）．本症例は片眼の黄斑部CPLとその範囲以上の広範囲に網膜外層障害所見を認めた．さらに当院受診のC1年前に陰茎亀頭の皮疹が出現していた．これらのことから梅毒感染，ASPPCを強く疑い診断に至った．HIV感染の合併も可能性としてあるため抗体検査を行ったが陰性であった．当院で経験した症例の所見の特徴として，PLはC2週間という短期間で，かつ無治療の段階で自然消失を認め，OCTではCRPEラインの不整隆起像も同様に急速に改善を認めた．無治療で早期に改善した理由は不明であったが，このことは既報でも同様の報告があるが7,8）これらの報告でもCHIV感染はなく，免疫状態が正常で他の全身徴候がなく軽い状態のASPPCであったためと考察している．本症例でもCHIVは陰性であったため同様のことが考えられるが，EnandiらはHIV陽性患者と陰性患者で臨床的特徴と長期の視力予後で違いはなかったと述べている4）．つぎに本症例では検眼鏡所見ではほとんどわからないCPL以外の病変をCOCT，FA，FAF，IAのマルチモーダルイメージングで明瞭に描出した．初診時これらの検査ではCOCT冠状断のCEZ，RPEラインの異常範囲とCFAF，FA，IAの異常範囲は一致を認めた．OCTでは網膜外層の障害の特徴図5右眼治療後のOCT水平断像とFAF所見a,b：2020年C1月C6日．FAFで一部過蛍光領域の残存を認める．OCT所見はわずかにCEZの不整を認めるのみであった．視力は矯正C0.7に改善した．Cc,d：202年C2月C7日．FAFで過蛍光所見は消退を認め，OCT所見はほぼ正常となった．視力は矯正C0.8に回復した．と範囲を示し，FAFでは障害の範囲におおよそ一致した高輝度所見を明瞭に示した．時間的経過とともに範囲は拡大し視力やCOCTの改善にやや遅れて改善を認めた．FAFでは過去の報告でも高輝度を示すことが報告されているが4,5,9）CPLに一致かその周辺の同心円状の高輝度所見の報告が多く，本症例のようにCPLから連続して縦に長く認めた例は筆者らが調べた限りではなかった．高輝度を示す理由としてCMatus-motoら9）は高輝度の範囲はCPLの範囲に限局していてCRPEの機能不全によるリポフスチンの蓄積と一部視細胞外節の不完全な貪食とによるとし，それが眼底所見のCPLとして認めると考察している．さらに本症例ではCIA所見で異常部位を明瞭に描出している．ASPPCのCIA所見はCPL部位の低蛍光を認めるが4,5），本症例では後期相においてCPL部位の強い低蛍光と上方に連続した病変の顆粒状の低蛍光を認めた．低蛍光部位はCFAFの高輝度部位，FAの後期相とほぼ一致を認めた．他のASPPCの報告を調べても筆者らが調べた限り当症例のようにCPL以外の範囲にも非常に明瞭な低蛍光像，顆粒状の低蛍光像を示した報告は認めなかった．ASSPPCの病態ついてはいまだ明らかではない．本症例で得られた異常所見から推測すると，他の報告同様9,10），病変は急性の局所性炎症によりCRPEの障害を起こしリポフスチンがおもに黄斑部のCRPE上に沈着しそれが眼底所見ではPLとして観察され，またCOCTでみられる顆粒状のCRPEの隆起所見も部分的な沈着であり，それはCIAで認めた顆粒状の低蛍光所見として認め，異常部位全体が低蛍光を示したのは沈着によるブロックと考えた．広い範囲の外層障害を起こしたが，それはCOCTのCEZの消失として認め，黄斑部にCPL所見を示したのは周辺網膜と黄斑部の代謝や解剖学的な違いからか，障害の程度の違いからか，リポフスチンの沈着を多く認めたためではないかと推測した．縦に帯状に障害を認めた理由は不明である．炎症反応をCRPEに起こす機序は依然不明であるが梅毒感染後に起こるなんらかの免疫応答が推測され，本症例ではCHIV感染がなく正常の免疫応答が働き早期の炎症の改善に伴い駆梅治療前の短期間に良好な視力に改善したと考えた．今回筆者らが経験した症例はCplacoidlesionのみならず広い範囲に網膜外層障害を認めたC1例で，マルチモーダルイメージングが診断の助けとなった．今後梅毒やCHIV感染の増加に伴い日常診療でCOCTで網膜外層異常を認めた場合ASPPCも重要な鑑別候補にあがると考えた．利益相反：利益相反公表基準に該当なし文献1）DeSouzaEC,JalkhAE,TrempleCLetal：Unusualcen-tralCchorioretinitisCasCtheC.rstCmanifestationCofCearlyCsec-ondarysyphilis.AmJOphthalmolC105：271-276,C19982）GassJD,BraunsteinRA,ChenowethRG：Acutesyphiliticposteriorplacoidchorioretinitis.OphthalmologyC97：1288-1297,C19903）BristoP,PenasS,CarneioAetal：Spectral-domainopti-calcoherencetomographyfeaturesofacutesyphiliticpos-teriorretinitis：theroleofautoimmuneresponseinpatho-genesis.CaseRepOphthalmolC2：39-44,C20114）EnandiCCM,CNeriCP,CAdelmanCRACetal：AcuteCsyphiliticCposteriorCplacoidchorioretinitis：reportCofCaCcaseCseriesCandCcomprehensiveCreviewCofCtheCliterature.CRetinaC32：C1915-1941,C20125）PichiCF,CGiardellaCAP,CCunninghamCETCJrCetal：SpectralCdomainopticalcoherencetomography.ndingsinpatientswithCacuteCsyphiliticCposteriorCplacoidCchorioretinopathy.CRetinaC34：373-384,C20146）BurkholderBM,LeungTG,OstheimerTAetal：SpectraldomainCopticalCcoherenceCtomographyC.ndingsCinCacuteCsyphiliticCposteriorCplacoidCchorioretinitis.CJCOphthalmicCIn.ammInfectC4：2,C20147）JiYS,YangJM,ParkSW：EarlyresolvedacutesyphiliticposteriorCplacoidCchorioretinitis.COptomCVisCSciC92：S55-S58,C20158）BaekCJ,CKimCKS,CLeeWK：NaturalCcourseCofCuntreatedCacuteCsyphiliticCposteriorCplacoidCchorioretinitis.CClinCExperimentOpthalmolC44：431-433,C20169）MatsumotoCY,CSpaideRF：Auto.uorescenceCimagingCofCacuteCsyphiliticCposteriorCplacoidCchorioretinitis.CRetinalCCases&BriefReportsC1：123-127,C200710）佐藤茂，橋田徳康，福島葉子ほか：Acutesyphiliticpos-teriorCplacoidchorioretinitis（ASPPC）を呈した梅毒性ぶどう膜炎のC3例．臨眼72：1263-1272,C2018＊＊＊

原因不明のβ-Dグルカン上昇を伴うAcute Syphilitic Posterior Placoid Chorioretinopathy（ASPPC）の1例

admin — Mon, 29 Jun 2020 15:26:46 +0000

《原著》あたらしい眼科37（6）：758.762，2020c原因不明のb-Dグルカン上昇を伴うAcuteSyphiliticPosteriorPlacoidChorioretinopathy（ASPPC）の1例高橋良太渡辺芽里井上裕治高橋秀徳川島秀俊自治医科大学付属病院眼科ACaseofAcuteSyphiliticPosteriorPlacoidChorioretinopathy（ASPPC）withHighb-D-GlucanemiaRyotaTakahashi,MeriWatanabe,YujiInoue,HidenoriTakahashiandHidetoshiKawashimaCDepartmentofOphthalmology,JichiMedicalUniversityC目的：原因不明のCb-Dグルカン上昇が継続したCacuteCsyphiliticCposteriorCplacoidchorioretinopathy（ASPPC）の1例を経験したので報告する．症例：39歳，女性．1カ月前からの右眼羞明，中心暗点，飛蚊症で近医受診．精査加療目的に当院へ紹介受診．視力は右眼（0.8），左眼（1.2），眼圧は右眼C13CmmHg，左眼C12CmmHg．両眼に前部硝子体細胞，右眼眼底は上方を中心に一部癒合した淡い白斑を多数認めた．蛍光眼底造影では，両眼に末梢網膜静脈の蛍光漏出を認めた．OCTでは，右眼のみCellipsoidC&CinterdigitationCzoneの不整を認めた．血液検査にて，梅毒陽性（STS,TPHA）およびCb-Dグルカン上昇を認めたがCHIVは陰性だった．腟分泌液や血液培養でも真菌感染症を示唆する所見はなかった．駆梅療法を実施し，眼底所見およびCOCT所見は改善した．しかし，高Cb-Dグルカン血症は原因を究明できないまま持続している．CPurpose：Toreportacaseofacutesyphiliticposteriorplacoidchorioretinopathy（ASPPC）withextraordinari-lyhighb-D-glucan（BDG）levels.Case：Thisstudyinvolveda39-year-oldfemalewithphotophobia,centralscoto-ma,andC.oatersinherrighteyefor1monthpriortopresentationatourhospital.Herbest-correctedvisualacuitywasC0.8ODCandC1.2OS.CAnteriorCvitreousCcellsCwereCobserved,CandCtheCrightCfundusCexhibitedCmanyCpaleCwhiteCspotsCthatCwereCpartiallyCfused.CFluoresceinCangiographyCshowedCleakageCinCtheCperipheralCretinalCveinsCinCbothCeyes.COpticalCcoherenceCtomographyC.ndingsCshowedCirregularityCofCtheCellipsoid/interdigitationCzoneConlyCinCherCrightCeye.CSystemicCexaminationCrevealedCthatCsheCwassyphilisCpositive（STS,CTPHAtests）andCthatCBDGClevelsCwereextraordinarilyelevated.ShewasHIVnegative,andnosignsoffungalinfectionweredetected.Conclusion：CAlthoughthesyphilistreatmentthatwasadministeredimprovedherocularC.ndings,thehighBDGlevelsthatstillpersistedcouldnotbeexplained.〔AtarashiiGanka（JournaloftheEye）37（6）：758.762,C2020〕Keywords：b-Dグルカン，梅毒，擬陽性，性感染症，ASPPC．b-Dglucan,syphilis,pseudopositive,sexuallytransmitteddisease,ASPPC.Cはじめに梅毒はペニシリンの普及とともに予後が劇的に改善し，日本では第二次世界大戦後減少していた．しかし，2012年から患者数が増加しており，その後も増加し続けている．とくにC2015年頃から新規患者が急激に増加しており，原因として男性同性愛者や異性間性交渉による若年女性の感染があげられている1）．梅毒性ぶどう膜炎の所見はさまざまで特異的な症状はない．前眼部炎症は角膜後面沈着物をきたすことが多く，肉芽腫性（muttonCfatKPs）のことも，非肉芽種性（.neKPs）のこともある．後眼部所見は，硝子体混濁，網膜血管炎（動脈炎，静脈炎，毛細血管炎）や，視神経乳頭炎，黄斑浮腫を生じるとした報告もある2）．1990年にCGassが命〔別刷請求先〕高橋良太：〒329-0498栃木県下野市薬師寺C3311-1自治医科大学付属病院眼科Reprintrequests：RyotaTakahashi,DepartmentofOphthalmology,JichiMedicalUnicersity,3311-1Yakushiji,Shimotsuke-shi,Tochigi329-0498,JAPANC758（114）図1眼底写真a：初診時の右眼眼底写真，Cb：初診時の左眼眼底写真，Cc：3カ月後の右眼眼底写真，Cd：3カ月後の左眼眼底写真．初診時右眼上方（Ca,b）に大小さまざまな多数の淡い白斑を認めたが，特徴的な円盤状病変は認めなかった．治療後（Cc,d）に所見は消退している．名したCacuteCsyphiliticCposteriorCplacoidCchorioretinopathy（ASPPC）は，黄斑部に特徴的な大型の円盤状黄白色病変を認めるものとしている3）．また，Cb-Dグルカンは，主要な病原真菌に共通する細胞壁構成多糖成分の一つであり，深在性真菌症のスクリーニング検査として位置づけられる4）．今回，ぶどう膜炎を認め，性産業に従事していることから性感染症を疑った．梅毒血清反応陽性で，梅毒治療に反応したが，原因不明のCb-Dグルカンの上昇は継続した梅毒性ぶどう膜炎の症例を経験した．CI症例患者：44歳，女性．主訴：飛蚊症．現病歴：受診C2週間前から右眼羞明，視力低下，飛蚊症が出現した．また，中心暗点が出現した．受診C1週間前に近医受診し，前部ぶどう膜炎を認め，抗菌薬，ステロイド点眼に（115）よる治療を行ったが症状は改善せず，当科紹介となった．既往歴・家族歴：7年前に子宮頸癌に対し子宮および卵巣摘出術，化学療法，放射線治療を行った．特記すべき家族歴なし．初診時所見：矯正視力は右眼C0.8（n.c），左眼C1.2（n.c），眼圧は右眼C13CmmHg，左眼C12CmmHgであった．前眼部所見は認めなかったが，両眼前部硝子体にごくわずかな炎症細胞を認めた．眼底には，右眼上方アーケード血管の周辺に小さな円形の淡い白斑を多数認めた．左眼には明らかな異常所見を認めなかった（図1a,b）．蛍光眼底造影検査では両眼の網膜周辺部の血管に蛍光漏出を認めた（図2a,b）．光干渉断層計（opticalCcoherencetomography：OCT）では右眼網膜外層のCellipsoidzone，interdigitationzoneの欠損を認めた（図3a）．左眼には明らかな異常所見を認めなかった．初診時検査としてルーチンであるぶどう膜炎全身諸検査を施行行ったところ，下記血液検査結果となった．白血球数：7.8C×103/ml，好中球：72％，好酸球：1％，好図2眼底造影検査a：初診時の右眼底造影検査，Cb：初診時の左眼底造影検査，Cc：3カ月後の右眼眼底造影検査，Cd：3カ月後の左眼眼底造影検査．初診時（Ca,b），両眼の末梢網膜静脈に蛍光漏出あり．治療後（Cc,d）は蛍光漏出が消退している．塩基球：1％，単球：10％，リンパ球：16％，赤血球数：456C×103/μl，ヘモグロビン：13.1Cg/dl，血小板：31.3C×104/μl，梅毒CRPR：300CR.U.，梅毒CTP：3,970，CRP：0.39Cmg/dl，総蛋白：6.9Cg/dl，アルブミン：4.0Cg/dl，尿素窒素：14Cmg/dl，クレアチニン：0.45Cmg/dl，尿酸：2.5Cmg/dl，総ビリルビン：1.47Cmg/dl，AST：14CU/l，ALT：9CU/l，ナトリウム：141Cmmol/l，カリウム：4.0Cmmol/l，クロール：108mmol/l，カルシウム：9.1Cmg/dl，血糖：95Cmg/dl，Cb-Dグルカン：503Cpg/ml，HIV陰性．梅毒CRPR陽性，梅毒CTP陽性であったことから梅毒による網脈絡膜炎と診断した．あわせてCb-Dグルカンが503pg/mlと異常高値であったことから，深部真菌感染を考え頭部，胸腹部CCT，頭部CMRIを施行したが，後述する頭部画像所見以外の病態を示唆する所見は認めなかった．頭部CCT，MRIにて側脳室の左右差を認めたため，梅毒によるゴム腫による頭蓋内圧亢進と推察した．脊椎穿刺は危険性が認められたため実施せず，神経梅毒に準じて駆梅療法セフトリアキソンC2Cg/日を導入し，2週間継続後にアモキシシリンC4g/日とプロベネシド内服をC2週間行った．駆梅治療前より両眼矯正視力はC1.2と改善しており，治療後速やかに，自覚症状も改善した．側脳室の左右差はその後も変化せず，経過中に神経梅毒の症状が出現しなかったため，経過観察とした．OCTでは眼網膜外層のCellipsoidzone，interdigita-tionzoneの欠損は消退し，蛍光眼底造影検査での網膜周辺血管での蛍光漏出，眼底所見での右眼の白斑が消退した（図1c,d,2c,d,3b,c）．治療に伴い眼内病変は消退し，梅毒CRPRは速やかに減少したが，Cb-Dグルカンは一時的に減少したもののその後低下せず，依然異常高値が持続している（図4）．血液培養は真菌陰性であり，Cb-Dグルカン擬陽性の可能性を考え，治療前より使用しているサプリメントや栄養剤を中止したが，Cb-Dグルカン値は改善しなかった．CII考按今回筆者らは，梅毒感染と高Cb-Dグルカン血症を認める梅毒性ぶどう膜炎を経験した．当科初診時，前眼部炎症は軽抗菌薬投与期間a2,5002,0003503001,5002001,000150100500500002468101214初診時からの経過期間（月）図4治療後の血中b-Dグルカンと梅毒RPR（pg/ml）（R.U.）b図3右眼OCT写真a：初診時，Cb：治療C2週間後，Cc：治療C3カ月後．初診時（Ca）は黄斑部のCellipsoidzone，interdigitationzoneの欠損を認めるが，治療C2週間後（Cb），3カ月後（Cc）は網膜外層の異常所見が時間経過とともに改善している．度，OCTで網膜外層構造の変化を認めるものの，眼病態による視力低下は軽度であった．梅毒による眼症状は結膜炎，角膜炎，強膜炎，虹彩毛様体炎，網膜炎，視神経炎など非常に多彩であるとされる．今回の症例では前眼部炎症所見がなく，眼底，OCT所見から網膜炎のなかでもCouterCretinitisの一病型であると考えた5）．すなわち，outerretinitisは網膜外層の病態であり，その一つとしてのCASPPCと診断を下駆梅療法後，梅毒CRPRは速やかに低下したが，高Cb-Dグルカン血症は継続した．した．このCASPPCはC1990年にCGassらが命名した疾患であり，梅毒患者において黄斑部に特徴的な大型の円盤状黄白色病変を認めるものとしている3）．眼底病変は脈絡毛細血管板から視細胞層に可溶性免疫複合体の沈着が起こるためと考えられているが，詳しくは不明である．半数はヒト免疫不全ウイルス（HIV）陽性であり，およそC80％に前房，硝子体に炎症がみられる．治療に反応し視力予後は比較的良好，眼底所見は可逆的であることが多いとされている．Eandiらは初診時中央値C20/80であった視力が，治療後中央値C20/25まで改善し，また，25眼のうちC20眼で眼底の黄色病変が消退したと報告している6）．また，OCTではCellipsoidzoneと外境界膜の消失，網膜色素上皮の肥厚，結節性突出を認めると報告されている7）．今回の症例では眼底の黄斑部の特徴的な円盤状黄白色病変は認めなかったが，OCTで既報と同様の所見を認めたこと，蛍光眼底造影検査で網膜動静脈炎を認め，血清梅毒反応陽性であったことから，ASPPCと診断した．また，駆梅治療を行い，治療への反応は既報と同様に良好であり，眼底所見は改善して視力予後も良好であった．ASPPC患者における視力予後には患者の免疫機能が関与していると考えられている．本症例では受診当初は視力低下，眼底の白斑，OCTの構造変化を認めていたが，治療直前には視力改善，自覚症状の緩和があった．Francoらの報告では無治療のCASPPC患者において，無治療でも低下した視力が改善し，眼底所見が消退する場合があることを示している8）．Eandiらの報告ではCouterretinitisの一種であるASPPCに罹患したC16人のうちC9人がCHIV陽性患者であり，TranらはCHIV陽性例では眼症状，所見が強く出現することを報告している6,9）．一方では免疫不全状態ではCASPPCが生じにくくなるとの報告もされている10）．さらには，後天性免疫不全症候群（acquiredCimmunode.ciencyCsyndrome：AIDS）患者に発症したサイトメガロウイルス網膜炎患者における炎症反応が微弱となり，免疫機能の回復とともに炎症病勢が強まってくる現象が認められており，immunerecov-eryuveitisとよばれている11）．免疫不全とCtreponemaCpalli-dum感染病態の形成は，免疫不全による免疫複合体の作成能低下により眼底所見が軽減する可能性も否定できない．翻ってCFrancoらはCHIV陰性患者において，ASPPCの病勢が激しかったにもかかわらず，その病態が自然に軽快した症例を報告している．今回の筆者らの症例はCHIV陰性で患者における免疫機能は正常であり，網膜所見が強く出現していないのは眼科受診前に自然治癒過程であった可能性が考えられる．頭部CMRIにて神経梅毒を否定できず，頭部腫瘤による頭蓋内圧亢進の可能性を否定できなかったため，通常であれば行う髄液検査は施行できなかった12）．また，抗菌薬は第一選択としてペニシリンCGの投与があげられるが，ペニシリンGはわが国ではアレルギー発症例が多いため使用されておらず，わが国では一般的であるセフトリアキソン点滴治療，アモキシシリンとプロベネシドの内服を併用した治療を行った13）．経過中，神経梅毒による症状は出現せず，神経梅毒は否定的と考えられた．高Cb-Dグルカン血症に対しては全身の造影CCT，頭部のMRIを行い精査したが，真菌感染を疑わせる病巣は確認できなかった．Cb-Dグルカンはムコール属やクリプトコッカス属を除く多くの真菌の細胞壁成分として含まれており，真菌感染を診断するにあたり重要な値の一つとなっている．ただし，およそC15％の確率で擬陽性を示すことが報告されており，それらの原因として透析に使用するセルロース膜，抗癌剤，血液製剤，手術におけるガーゼの使用，Alcaligenesfaecalisによる菌血症があげられる4,14）．今回来院前より患者が使用していたサプリメント，化粧品が血液中のCb-Dグルカン上昇の原因となっている可能性を考え，各社に問い合わせしたが，高Cb-Dグルカン血症をきたした前例はないとのことであった．過去に.のリフトアップ手術を行っており，その際に使用した糸が原因の可能性を考え，製造元に確認したが，診断につながる有用な情報は得られなかった．受診当初は梅毒と真菌の混合感染を考えたが，治療後もCb-Dグルカン高値が継続していることから，Cb-Dグルカン高値は，擬陽性所見であると考えている．以上，梅毒感染としてCASPPCを発症し，併せて原因不明のCb-Dグルカン異常高値を呈する症例を経験した．HIV陰性で，駆梅治療にはよく反応し，視力予後も良好であった．文献1）早川直，早川智：梅毒の疫学歴史と現在の遺伝子解析から．臨床検査62：162-167,C20182）根本穂高，蕪木俊克，田中理恵ほか：日本における梅毒性ぶどう膜炎C7例の臨床像の検討．あたらしい眼科C34：702-712,C20173）GassJD,BraunsteinRA,ChenowethRG：Acutesyphiliticposteriorplacoidchorioretinitis.OphthalmologyC97：1288-1297,C19904）深在性真菌症のガイドライン作成委員会：血清診断．深在性真菌症の診断・治療ガイドラインC2007，p45-47，協和企画，20075）DavisJL：Ocularsyphilis.CurrOpinOphthalmolC25：513-518,C20146）EandiCCM,CNeriCP,CAdelmanCRACetal：AcuteCsyphiliticCposteriorCplacoidchorioretinitis：reportCofCaCcaseCseriesCandCcomprehensiveCreviewCofCtheCliterature.CRetinaC32：C1915-1941,C20127）BritoP,PenasS,CarneiroAetal：Spectral-domainopticalcoherencetomographyfeaturesofacutesyphiliticposteriorplacoidchorioretinitis：theCroleCofCautoimmuneCresponseCinpathogenesis.CaseRepOphthalmolC2：39-44,C20118）FrancoCM,CNogueiraV：SevereCacuteCsyphiliticCposteriorCplacoidCchorioretinitisCwithCcompleteCspontaneousCresolu-tion：Thenaturalcourse.GMSOphthalmolCasesC6：Doc02,20169）TranCTH,CCassouxCN,CBodaghiCBCetal：SyphiliticCuveitisCinCpatientsCinfectedCwithChumanCimmunode.ciencyCvirus.CGraefesArchClinExpOphthalmolC243：863-869,C200510）FonollosaCA,CMartinez-IndartCL,CArtarazCJCetal：ClinicalCmanifestationsandoutcomesofsyphilis-associateduveitisinNorthernSpain.OculImmunolIn.ammC159：334-343,C201511）UrbanB,Bakunowicz-LazarczykA,MichalczukM：Immunerecoveryuveitis：pathogenesis,CclinicalCsymptoms,CandCtreatment.CHindawiCPublishingCCorporationCMediatorsCIn.amm2014：971417,C201412）SalehCMG,CCampbellCJP,CYangCPCetal：Ultra-wide-.eldCfundusauto.uorescenceandspectral-domainopticalcoher-enceCtomography.ndingsinsyphiliticouterretinitis.Oph-thalmicSurgLasersImagingRetinaC48：208-215,C201713）TanizakiCR,CNishijimaCT,CAokiCTCetal：High-doseCoralCamoxicillinCplusCprobenecidCisChighlyCe.ectiveCforCsyphilisCinCpatientsCwithCHIVCinfection.CClinCInfectCDisC61：177-183,C201514）KarageorgopoulosCDE,CVouloumanouCEK,CNtzioraCFCetal：b-D-glucanassayforthediagnosisofinvasivefungalinfections：aCmeta-analysis.CClinCInfectCDisC52：750-770,C2011C＊＊＊