あたらしい眼科

———————————————————————- Page 1（117） 15570910-1810/09/\100/頁/JCOPY あたらしい眼科 26（11）：1557 1560，2009cはじめに網膜毛細血管腫の治療の第一選択は流入血管に対する光凝固であり，光凝固の適応にならない症例に対しては，冷凍凝固，ジアテルミー凝固，硝子体手術が選択されてきた1）．経瞳孔温熱療法（transpupillary thermotherapy：TTT）は1992 年に脈絡膜悪性黒色腫に対する保存的治療法としてOosterhuisら2）が報告した．その後，脈絡膜新生血管に対し適応が拡大し，さらに 1999 年には脈絡膜血管腫に対するTTT の有効性が報告3,4）されたが，その後，筆者らの調べる限りでは 7 例が報告されているにすぎない1,5 7）．今回，von Hipple-Lindau 病に伴う網膜毛細血管腫の 1 例を経験し，レーザー光凝固や網膜冷凍凝固に抵抗性を示したものの TTTが著効を示したので報告する．〔別刷請求先〕木本龍太：〒260-8677 千葉市中央区亥鼻 1-8-1千葉大学大学院医学研究院眼科学Reprint requests：Ryuta Kimoto, M.D., Department of Ophthalmology and Visual Science, Chiba University Graduate School of Medicine, 1-8-1 Inohana, Chuo-ku, Chiba-shi, Chiba 206-8677, JAPAN経瞳孔温熱療法が著効した von Hipple-Lindau 病による 網膜毛細血管腫の 1 例木本龍太新井みゆき山本修一千葉大学大学院医学研究院眼科学A Case of Retinal Capillary Hemangioma with von Hipple-Lindau Disease Successfully Treated by Transpupillary ThermotherapyRyuta Kimoto, Miyuki Arai and Shuichi YamamotoDepartment of Ophthalmology and Visual Science, Chiba University Graduate School of Medicinevon Hipple-Lindau 病の網膜毛細血管腫に経瞳孔温熱療法（transpupillary thermotherapy：TTT）が著効した症例を経験した．症例は 33 歳，男性で，14 歳時に von Hipple-Lindau 病と診断されている．視力低下を主訴に当科受診．初診時，右眼矯正視力 0.4，右眼眼底の下耳側周辺部に 5 乳頭径大の網膜毛細血管腫を認めた．冷凍凝固，レーザー光凝固を施行したが血管腫は縮小せず，滲出性網膜 離は眼底全体に拡大した．しかし TTT を施行したところ，滲出性変化は著しく軽減し網膜 離も消失した．その後 2 回の TTT の追加により，血管腫は大幅に縮小し滲出性変化もほぼ完全に消失した．3 回目の TTT から 3 カ月後，冷凍凝固瘢痕内の裂孔による網膜全 離が生じ，硝子体手術を行った．術後 2 カ月後の時点で，網膜はシリコーンオイル下で復位しており，血管腫の再燃はみられていない．本症例では，冷凍凝固，流入血管に対する光凝固に抵抗性を示したが，TTT が有用であった．冷凍凝固瘢痕内の裂孔から網膜 離をきたしたことから，大きな網膜血管腫では冷凍凝固の適応を慎重に考慮すべきであろう．A 33-year-old male who had been diagnosed with von Hippel-Lindau disease noticed visual acuity loss in his right eye；visual acuity in the eye was 0.4. Funduscopic examination revealed a retinal capillary hemangioma（RCH）5 disc-diameters in size in the inferonasal periphery of the eye. After unsuccessful treatments with cry-oretinopexy and laser photocoagulation, transpupillary thermotherapy（TTT）was performed. After TTT, serous retinal changes diminished and retinal detachment disappeared. After the second TTT the RCH became very small and serous changes were almost absorbed. Three months after the third TTT, the right eye developed total retinal detachment due to a retinal tear at a scar lesion from the previous cryoretinopexy, and pars plana vitrecto-my was performed. Two months after that surgery the retina was reattached under silicone oil；RCH has not recurred.〔Atarashii Ganka（Journal of the Eye）26（11）：1557 1560, 2009〕Key words：経瞳孔温熱療法，網膜毛細血管腫，網膜冷凍凝固，網膜 離．transpupillary thermotherapy, retinal capillary hemangioma, cryoretinopexy, retinal detachment.———————————————————————- Page 21558あたらしい眼科Vol. 26，No. 11，2009（118）I症例患者は 33 歳，男性で，右眼視力低下を主訴に 2007 年 9月千葉大学病院眼科を受診した．13 歳時に頭痛を契機に，頭部 X 線 CT（コンピュータ断層撮影）で後頭蓋窩に多発性腫瘍を指摘され von Hipple-Lindau 病と診断された．14 歳時に右小脳半球の実質性腫瘍を摘出し，放射線照射が施行された．さらに 21 歳時に小脳半球の 胞性腫瘍，小脳正中部の実質性腫瘍を全摘出，22 歳時には両側腎腫瘍を摘出した．今回，2007 年 7 月頃から右眼視力低下を自覚していた．家族歴では父が両側腎腫瘍で他界している．当科初診時，視力は右眼 0.06（0.4× 2.25 D（cyl 1.75 D Ax90°），左眼 0.06（1.0× 5.00 D（cyl 0.75 D Ax155°）であった．両眼とも角膜は透明で，前房中に細胞微塵は認めないものの，右眼に虹彩後癒着がみられた．右眼硝子体は areが高度であり，右眼眼底には視神経乳頭の発赤腫脹，下耳側周辺部に拡張・蛇行した血管を伴った 5 乳頭径大の網膜毛細血管腫，その周囲に網膜下出血と滲出斑がみられた．左眼眼底には視神経乳頭の発赤腫脹，下耳側周辺部に 2 カ所に 1 乳頭径大の網膜毛細血管腫がみられた．フルオレセイン蛍光眼底造影（FA）では，両眼の血管腫に一致して造影早期から過 1初診時右眼眼底写真視神経乳頭の発赤腫脹，下耳側周辺部に，拡張・蛇行した血管を伴った 5 乳頭径大の網膜毛細血管腫，その周囲に網膜下出血と滲出斑がみられた． 3TTT 3回施行後の右眼眼底写真（2008年6月24日）網膜毛細血管腫は右眼下方最周辺に残存するも著しく縮小し，滲出性変化もほぼ完全に消失していた． 2初診時フルオレセイン蛍光眼底造影（右眼）血管腫に一致して造影早期から過蛍光がみられ，後期には旺盛な蛍光漏出を認めた． 42008年6月20日の右眼眼底写真右眼網膜はほぼ全 離となっている．———————————————————————- Page 3あたらしい眼科Vol. 26，No. 11，20091559（119）蛍光がみられ，後期には旺盛な蛍光漏出を呈した．右眼の血管腫は 5 乳頭径大と大きく滲出性変化も強いため，光凝固は困難と判断し，2007 年 10 月に経強膜的に網膜冷凍凝固を施行した．冷凍凝固は，腫瘍本体とその周囲が白色に軽度変色するまで施行した．また，冷凍凝固 3 日後，流入血管に対し光凝固（yellow，200 μm，240 mW，0.2 sec，310 shots）を施行した．しかしその後 2 週間を経過しても，右眼の血管腫は縮小せず，乳頭上には増殖性変化が出現し，滲出性網膜 離は眼底全体に拡大して，右眼視力は 0.02 に低下した．そこで 11 月 2 日，810 nmの半導体レーザー（IRIDEX社）を用いて，TTT（照射径3 mm，出力 800 mW，照射時間 60 sec，2 回）を行った．TTT の 2 週間後には，血管腫の大きさはほぼ不変ながらも，滲出性変化は著しく改善し網膜 離も消失，視力は 0.2 に改善した．しかし血管腫の活動性は依然として高いため，初回 TTT から 2 週間後と 3 カ月後に TTT を追加した．その後，網膜毛細血管腫は右眼下方最周辺に残存するもかなり縮小し，滲出性変化もほぼ完全に消失していた．しかし 2008 年 6 月の再診時には右眼視力は 0.05 に低下しており，右眼網膜はほぼ全 離の状態となっていた．FA では血管腫の活動性は沈静化していたため，裂孔原性網膜 離を疑い，7 月 7 日，白内障手術と硝子体手術を行った．術中，耳下側の冷凍凝固瘢痕内に網膜裂孔が同定された．赤道部輪状締結とシリコーンオイルタンポナーデを併用して網膜復位を得た．硝子体手術の 2 カ月後の段階で，網膜はシリコーンオイル下で復位しており，網膜血管腫の再燃はみられていない．II考按今回経験した症例は，von Hipple-Lindau 病に伴う網膜毛細血管腫であり，網膜冷凍凝固や光凝固に抵抗性を示し，TTT を 3 回行うことで血管腫の沈静化を得た．しかし後に，冷凍凝固の瘢痕部分に網膜裂孔が生じ，網膜 離をきたしたものである．網膜毛細血管腫に対する TTT は報告が少なく，照射条件は現時点では確立していない．Parmar ら5）は視神経乳頭周囲の血管腫に対し，TTT を 350 500 mW，60 72 sec で複数回照射している．これは，筆者らの報告も含めた近年の報告に比べて出力が低いが，血管腫が乳頭近くにあり，視神経への影響をより考慮したためだと考えられる．Mochizuki ら6）は赤道部の 1.5 2 乳頭径大の 2 症例に対し，TTT を400 500 mW，60 360 sec で複数回照射しており，照射時間と回数で凝固反応を調節している．田邊ら1）の報告では，滲出性網膜 離を伴う周辺部の 0.5 2 乳頭径大の血管腫に対し，700 1,000 mW，一定時間（60 sec），単発照射しており，照射時間と回数は一定にし，出力を徐々に強くすることで凝固反応を調節している．今回の症例では滲出性網膜 離を伴う周辺部の 5 乳頭径大の血管腫に対し，800 mW，60 72 sec の条件で複数回照射した．この条件は閾値下凝固よりも凝固といえる条件である．通常の光凝固と異なる点は，TTT は長波長であり組織深達性が良いという点にあり，大きな血管腫に対する治療として有効であると考える．今回の症例を含めいずれの報告でも血管腫の沈静化には成功しており，TTT の有効性が明らかであるが，今後さらに症例数を重ねて TTT の照射条件を検討していく必要があると思われる．また今回の症例では，TTT と網膜冷凍凝固を施行した部位の瘢痕内に裂孔を生じ裂孔原性網膜 離に至った．血管腫の大きさが 5 乳頭径大と大きな場合には，冷凍凝固による瘢痕もより広範囲となり，そこに裂孔を生じる危険性も自ずと高くなると考えられる．網膜毛細血管腫に対して TTT が施行できない場合，網膜冷凍凝固を選択するのもやむをえないが，大きな血管腫では冷凍凝固の適応を慎重に考慮すべきであろう．また，まれではあるが TTT 後に裂孔原性網膜 離が生じたという報告もある8）．今後 TTT と裂孔原性網膜 離の関係についても検討が必要である．文献 1） 田邊ひな子，石田政弘，竹内忍：経瞳孔温熱療法が奏効した網膜血管腫の 2 例．日眼会誌 110：525-531, 2006 2） Oosterhuis JA, Journee-de Kover HG, Keunen JE：Trans-pupillary thermotherapy. Arch Ophthalmol 116：157-162, 1998図 5硝子体手術後の右眼眼底写真（2008年10月3日）網膜はシリコーンオイル下で復位しており，血管腫の再燃もみられない．———————————————————————- Page 41560あたらしい眼科Vol. 26，No. 11，2009（120） 3） Othmane IS, Shields CL, Shields JA et al：Circumscribed choroidal hemangioma managed by transpupillary thermo-therapy. Arch Ophthalmol 117：136-137, 1999 4） Rapizzi E, Grizzard WS, Capone A Jr：Transpupillary thermotherapy in the management of circumscribed chor-oidal hemangioma. Am J Ophthalmol 127：481-482, 1999 5） Parmar DN, Mireskandari K, McHugh D：Transpupillary thermotherapy for retinal capillary hemangioma in von Hippel-Lindau disease. Ophthalmic Surg Lasers 31：334-336, 2000 6） Mochizuki Y, Noda Y, Enaida H et al：Retinal capillary hemangioma managed by transpupillary thermotherapy. Retina 24：981-984, 2004 7） 野田佳宏，江内田寛，望月泰敬ほか：Retinal Capillary Hemangioma に対する TTT 治療．眼科手術 18：47-51, 2005 8） Mashayekhi A, Shields CL, Lee SC et al：Retinal break and rhegmatogenous retinal detachment after transpupil-lary thermotherapy as primary or adjunct treatment of choroidal melanoma. Retina 28：274-281, 2008＊＊＊