あたらしい眼科

《原著》あたらしい眼科35（10）：1437.1439，2018c涙腺部腫瘍摘出における眼窩外上縁削骨法の有用性横山達郎＊1,2三戸秀哲＊1井出智子＊1井出醇＊1柿崎裕彦＊3飯田知弘＊2＊1井出眼科病院＊2東京女子医科大学眼科学教室＊3愛知医科大学病院眼形成・眼窩・涙道外科CUtilityofShavingSupraorbitalMarginforRemovingLacrimalGlandTumorTatsuroYokoyama1,2）CHidenoriMito1）CTomokoIde1）CAtsushiIde1）CHirohikoKakizaki3）andTomohiroIida2），，，，1）IdeEyeHospital,2）DepartmentofOpthalmology,TokyoWomen’sMedicalUniversity,3）DepartmentofOculoplastic,OrbitalandLacrimalSurgery,AichiMedicalUniversityC目的：眼窩外上側の骨を局所麻酔下で削ることによって涙腺部腫瘍を摘出する方法の有用性を報告すること．症例：67歳，男性．1年ほど前より左上眼瞼に腫瘤を触れ，涙腺部腫瘍の診断で，手術的に摘出することとなった．結果：局所麻酔下でCSonopetCRを使用することによって眼窩骨を削り，安全，確実に涙腺部腫瘍の摘出を行うことができた．腫瘍の病理結果は涙腺部に生じた神経鞘腫であった．結論：骨切りをせずとも，眼窩外上側の骨を削ることによって，局所麻酔下で安全，確実な涙腺部腫瘍の摘出が可能であった．CPurpose：WeCreportConCtheCutilityCofCshavingCtheCsupraorbitalCmarginCforCremovingClacrimalCglandCtumor.CCase：AC67-year-oldCmaleCwasCreferredCwithCaCtumorConCtheClateralCpartCofChisCleftCupperCeyelidCsinceC1CyearCbefore.COnCdiagnosingClacrimalCglandCtumor,CweCdecidedCtoCexciseCit.CResults：WeCusedCSonopetRCtoCshaveCtheCsupraorbitalCmarginCunderClocalCanesthesiaCandCremovedCtheCtumorCsafely.CTheCtumorCwasCaCschwannomaCarisingCwithinthelacrimalglandfossa.Conclusion：Notoperatingwithlateralorbitotomy,butshavingofthesupraorbitalmarginenabledremovalofthelacrimalglandtumorsafelyunderlocalanesthesia.〔AtarashiiGanka（JournaloftheEye）C35（10）：1437.1439,C2018〕Keywords：眼窩外上縁削骨法，涙腺部腫瘍，局所麻酔．shavingsupraorbitalmargin,lacriminalglandtumor,lo-calanesthesia.Cはじめに眼窩腫瘍の摘出方法としては，腫瘍の存在する位置により前方アプローチ，側方アプローチなどが選択される．前方アプローチは経皮から眼窩内へ到達する方法であり，側方アプローチは，眼窩外側の骨切りを行い，骨膜を切開し眼窩内へ到達する方法である．涙腺部腫瘍に対しては，側方よりアプローチするのが一般的であり，通常，骨切りを伴う方法であるため，全身麻酔下で行われる1,2）．骨削除の手術機器としてCSonopetCRがあり，脳外科領域の頭蓋底手術での骨削除や涙.鼻腔吻合術鼻外法での骨窓作製時などに使用されている．硬組織用超音波手術器であり，25CKHz，34CKHzの周波数の振動で骨を物理的に乳化，破砕削除する．ドリルとは違いバーの回転がなく周囲組織を巻き込むことがないので，安全に操作することが可能である3,4）．今回筆者らは涙腺部腫瘍の摘出に対して，局所麻酔下でSonopetRを使用し，骨切りをせずに安全確実に摘出できたため，その方法の有用性を報告する．CI症例患者：67歳，男性．初診日：平成29年C4月C10日．現病歴：平成C28年C3月頃より左上眼瞼腫脹をきたしたため，平成C29年C3月C6日に近医受診した．頭部CCT（comput-edtomography），MRI（magneticresonanceimaging）の結果，涙腺部腫瘍と診断され，手術目的で当院に紹介受診となった．既往歴：高血圧，高脂血症，帯状疱疹．家族歴：特記事項なし．初診時所見：視力は，右眼がC0.3（1.2×＋1.25D（cyl.1.00DAx85°），左眼が0.8（1.0×＋1.50D（cyl.1.00DCAx115°）〔別刷請求先〕横山達郎：〒162-8666東京都新宿区河田町C8-1東京女子医科大学眼科学教室Reprintrequests：TatsuroYokoyama,DepartmentofOphthalmology,TokyoWomen’sMedicalUniversity,8-1Kawadachou,Shinjuku-ku,Tokyo162-8666,JAPANC0910-1810/18/\100/頁/JCOPY（125）C1437であった．眼圧は，右眼がC15CmmHg，左眼がC10CmmHgであった，触診では左上眼瞼外側に小指頭大の可動性のある腫瘤を触知したが，圧痛や発赤は認めなかった（図1）．両眼に白内障を認めたが，前眼部，眼底所見に異常所見はみられなかった．対光反射は直接反射，間接反射ともに迅速であった．相対性瞳孔求心障害や複視はみられず，眼球運動にも制限はみられなかった．当院初診前の平成C29年C3月C9日に近医で施行した頭部CT検査では，左涙腺の厚みがC17Cmmと腫大していた．主涙腺の正常の大きさは約C20C×25Cmm，厚みがC3Cmmである．石灰化は認めず，眼球や頬骨への浸潤，骨破壊像を認めなかった（図2）．平成C29年C3月C15日に撮像した頭部CMRI検査では，腫瘍は筋円錐外の涙腺部に存在し，同部位はCT1強調画像で眼窩脂肪より低信号，T2強調画像では高信号を示した（図3）．腫瘤は球状を呈しており，CT，MRIの所見から，涙腺上皮性良性腫瘍の可能性が高いと判断し，腫瘍全摘出術図1術前写真左上眼瞼外側に腫瘤が認められる．の方針となった．CII経過平成C29年C4月C11日に外側眼窩切開法を用いて手術を施行した．局所麻酔を行い，十分に浸潤させた後，眉毛下外側.頬骨弓にかけて皮膚を切開し，皮膚，眼輪筋を鈍的に.離を行い，11番メスで骨膜を切開した（図4a）．骨膜を.離し頬骨と前頭骨を露出させた（図4b）．頬骨前頭骨縫合のあたりで骨縁に沿ってCSonopetCRを用いて眼窩縁の骨をC7Cmm程度削った（図4c）．腫瘍を露出させクライオプローブで牽引し，周囲組織との癒着を.がしながら腫瘍を摘出した（図4d）．最後に，骨膜縫合を行い，皮膚縫合を行い終了した．摘出した腫瘍は，縦C16C×横C11C×高さC10Cmmで表面は平滑であり，被膜に覆われていた（図5a）．病理像では，Schwann細胞が比較的長い束をなして増殖しており，束の一部では細胞核が柵状配列（pallisading）となっていた．また，多くの拡張静脈を含んでおり，出血も認めた．核に不整形腫大が目立つが悪性の像は認めなかった．以上より神経鞘腫（AntoniA型）と診断した（図5b,c）．術後，1週間後に抜糸を行った．現在，術後C6カ月を経過しているが，術後経過は良好である．再発も認めていない（図6）．CIII考察従来の骨切りを伴う側方からのアプローチは，術野を広く図2CT画像a：CT軸位断．Cb：CT冠状断．図3MRI画像a：T1強調画像．Cb：T2強調画像．1438あたらしい眼科Vol.35，No.10，2018（126）d図4術中所見a：眉毛下外側から頬骨弓にかけて皮膚切開．Cb：眼輪筋を.離し，骨膜を切開し頬骨と前頭骨を露出．Cc：SonopetRを使用して眼窩縁を削った．Cd：クライオプローブにて腫瘍と周囲組織を.離．図6術後写真瘢痕はほとんど目立たない．確保できる反面，眼窩骨をいったんはずさなければならず術後の強度低下が問題であった．そこで，筆者らは眼窩骨を削ることにより涙腺部腫瘍の摘出を行った．この方法は，骨切りが不要のため，局所麻酔下での手術が可能であり，術後の合併症のリスクを軽減することができる．眼窩腫瘍は，仰臥位になるとさらに眼窩深部に腫瘍が移動し摘出が困難になるが，今回は，眼窩上縁をC7Cmm程度削ることにより十分に視野も確保でき，クライオプローブを併用することによって被膜に覆われた状態での腫瘍摘出が可能であった．眼窩骨を削る際の注意点は，鼻側で前頭神経を障害しないようにすること，また眼窩上縁を削る際，硬膜に近づいてきたらCSonopetCRのハンドピースを骨に平行に動かすことによって硬膜損傷を避けること，などが考えられる．今回のようにC7Cmm程度の削骨であれば，硬膜の露出はまず心配ない．本症例では，硬組織用超音波手術器であるCSonopetCRを使図5病理所見a：摘出画像の半割断面像．Cb,c：AntoniA型（ヘマトキシリン・エオジン染色）．用した．SonopetCRは電動ドリルと異なり回転モーメントがないため，周囲組織の巻き込みが起こらず，チップ先端の高周波数振動は軟部組織に吸収されるため軟部組織が傷つきにくい．また，乳化，吸引も同時に行えるため，術中の視認性が良好であり眼窩深部での手術に適していた．CIVまとめ眼窩縁の骨を削ることによって，骨切りせずとも術野を十分に確保することができ，安全・確実に涙腺部腫瘍を摘出することができた．本方法は，局所麻酔下での手術が可能であり，患者に与える侵襲も軽減することができ，有用な方法であると考える．利益相反：利益相反公表基準に該当なし文献1）三戸秀哲：眼窩腫瘍の観血的および保存的治療にはどのようなものがあるか．眼科19：573-577,C20022）KroleinRU：ZurCPathologieCundCBehandlungCderCDer-moidcystenderOrbita.BeiterKlinChirC4：149,C18883）高野俊之，高野眞綾：超音波手術器「ソノペットCTMCUST-2001」の骨窓作製時における使用経験．あたらしい眼科C30：1294-1297,C20134）Sivak-CallcottCJA,CLinbergCJV,CPatelS：UltrasonicCboneCremovalCwithCtheCSonopetCOmni.CArchCOphthalmolC123：C1595-1597,C2005C＊＊＊（127）あたらしい眼科Vol.35，No.10，2018C1439

《原著》あたらしい眼科29（9）：1294.1297，2012c眼窩原発の粘表皮癌の1例中村聡＊1宇野仁揮＊1大黒浩＊2大塚紀幸＊3＊1苫小牧市立病院眼科＊2札幌医科大学医学部眼科学講座＊3北海道大学大学院医学研究科分子病理学ACaseofMucoepidermoidCarcinomaofOrbitaSatoshiNakamura1）,HitokiUno1）,HiroshiOhguro2）andNoriyukiOhtsuka3）1）DepartmentofOphthalmology,Tomakomai-City-Hospital,2）DepartmentofOphthalmology,SapporoMedicalUniversitySchoolofMedicine,3）DepartmentofPathology,HokkaidoUniversityGraduateSchoolofMedicine涙腺原発の粘表皮癌の1例を経験した．症例は79歳，女性，眼瞼腫脹で初診，右上眼瞼の涙腺部には硬い腫瘤がみられ生検を施行したところ悪性腫瘍が疑われた．右眼窩内容除去術を施行し，病理組織学的検査では粘表皮癌と診断された．70Gyの放射線照射を行い，2年後の現在，局所的な再発はなく，遠隔転移もみられていない．Wetreatedacaseoflacrimalglandmucoepidermoidcarcinoma.Thepatient,a79-year-oldfemale,presentedwitheyelidswelling.Therewasafirmmassintheregionoftherightlacrimalglandfossa.Anincisionalbiopsywasperformed,andmalignanttumorwassuspected.Exenterationoftherighteyeandorbitwasperformed.Mucoepidermoidcarcinomawasdiagnosedonthebasisofhistopathologicevaluation.Thepatientthenreceived70Gyofradiation.Therehavebeennorecurrencesfor24monthssinceexenteration.〔AtarashiiGanka（JournaloftheEye）29（9）：1294.1297,2012〕Keywords：粘表皮癌，涙腺部腫瘍．mucoepidermoidcarcinoma,lacrimalglandtumor.はじめに粘表皮癌は唾液腺や気道粘膜に原発することが多く，涙腺原発の粘表皮癌は非常にまれである．今回筆者らは涙腺由来の粘表皮癌を経験し，眼窩内容除去術を施行し，病理組織学的に悪性度が高かったため局所の放射線照射の併用を行った．この腫瘍の特徴を検討し，治療方法について考察する．I症例症例：79歳，女性．主訴：右上眼瞼外側の腫脹．初診：2010年2月19日．既往歴：78歳で胆石症に対して胆.摘出術をうけている．家族歴：特記すべきことなし．現病歴：3カ月前より右上眼瞼に腫脹を生じ近医眼科を受診．眼窩蜂巣炎の診断で治療されていたが，上眼瞼の腫脹が増強してきたため，苫小牧市立病院眼科（以下，当科）へ紹介となった．初診時所見：視力はVD＝0.3（0.7×＋2.0D（cyl.1.0DAx70°），VS＝0.2（1.0×＋2.5D（cyl.1.0DAx80°）．眼圧はRT＝16mmHg，LT＝14mmHg．前眼部，中間透光体，眼底には軽度の白内障以外に特記所見はなかった．右上眼瞼外側には軽度の腫脹がみられ，触診で涙腺部に一致して弾性硬，可動性のない腫瘤を眼窩骨と眼球の間に触知した．MRI（磁気共鳴画像）検査を施行したところ，涙腺部の腫瘍はT1強調画像で外眼筋と同程度の中等度の信号を呈し，T2強調画像で不均一な低.中等度の信号を示し，腫瘍は薄い被膜を伴っていた（図1）．また，外眼角部にも同様の腫瘤がみられた（図2）．造影MRIでは不均一な造影増強効果がみられた（図3）．全身所見：血液化学的検査では異常を認めなかった．PET-CT（positronemissiontomography-computedtomography）による全身検査では，右眼窩部への集積がみられたが，その他全身に明らかな集積はなかった．臨床経過：2010年4月26日，診断および治療方針を決めるために生検を行った．生検は外眼角部の皮膚を切開して，皮下の腫瘤を切除した．病理組織学的検査では異形成の高い〔別刷請求先〕中村聡：〒053-8567苫小牧市清水町1-5-20苫小牧市立病院眼科Reprintrequests：SatoshiNakamura,M.D.,DepartmentofOphthalmology,Tomakomai-City-Hospital,1-5-20Shimizu-cho,Tomakomai-shi053-8567,JAPAN129412941294あたらしい眼科Vol.29，No.9，2012（118）（00）0910-1810/12/\100/頁/JCOPY図1深部涙腺腫瘍のMRI所見上：T1強調画像．外眼筋と同程度の中等度の信号を呈した（矢印）．下：T2強調画像．不均一な低.中等度の信号を示した（矢印）．図3ガドリニウム造影によるMRIT1強調画像上：深部の腫瘍．下：外眼角部の腫瘍，不均一な造影増強効果がみられた．腫瘍細胞と硝子化した間質が発達していた．軽度のリンパ球浸潤がみられたがリンパ球の異形成はみられなかった．悪性度の高い未分化癌で腺癌や粘表皮癌が疑われたため，同年5月28日に右眼窩内容除去術を施行した．摘出腫瘍は外眼角部皮下に球形の直径15mm大の白色結節がみられ，また涙腺導管を介して連続性に，開口部の結膜に直径7mm大の娘結節を形成していた（図4）．病理組織学的検査では粘表皮癌と診断された．同年7月7日から右眼窩部に1回2Gyで35回，合計70Gyの放射線照射を行った．その後退院し，当科外来で経過観察を行っている．2年後の現在，局所的な再発はなく，遠隔転移も認めていない．病理組織学的所見：ヘマトキシリン-エオジン（HE）染色，（119）図2外眼角部腫瘍のMRI所見上：T1強調画像，下：T2強調画像．図4眼窩内容除去術で摘出した腫瘍の割面外眼角部の皮下には直径15mm大の白色結節病変（矢印）がみられ，涙腺導管（△）を介して連続性に開口部の結膜に直径7mm大の娘結節（▲）を形成していた．図5腫瘍組織のHE染色標本腫瘍は硝子化した間質が発達し，そのなかには扁平上皮様細胞と中間型細胞，粘液産生を伴う腫瘍細胞を認めた．あたらしい眼科Vol.29，No.9，20121295図6腫瘍組織のalcianblue染色標本粘液細胞がみられ，青色に染まる粘液物質を有していた．periodicacidSchiffstain（PAS染色），alcianblue染色を行い，光学顕微鏡的に検索した．腫瘍は硝子化した間質が発達しており，そのなかには紡錘形から多辺形の細胞で核も円形の扁平上皮様細胞や中間型細胞と細胞質のやや明るく粘液産生を伴う腫瘍細胞からなっていた．腫瘍細胞はシート状に胞巣を形成して増殖する所見がみられた．腫瘍細胞は核の大小不同，異型な核や異常核分裂像が散見され，細胞間橋を有していた（図5）．Alcianblue染色では粘液細胞がみられ，青色に染まる粘液物質を有していた（図6）．また，PAS染色でも粘液物質を有する粘液細胞がみられた（図7）．以上の所見から本症例は粘表皮癌と診断された．粘液産生細胞の割合が乏しく，扁平上皮様細胞が多いことから低分化型で悪性度の高いGrade3の粘表皮癌と診断された．II考按粘表皮癌は1945年Stewartら1）によってmucoepidermoidtumorとして記載された．粘表皮癌は唾液腺や気道粘膜に発生することが多い．唾液腺原発の粘表皮癌では，中年図7腫瘍組織のPAS染色標本粘液物質を有する粘液細胞がみられた．層に好発するが，小児に発生することもある2,3）．涙腺での発生は非常にまれであり，国内では8例が報告されている4.11）（表1）．発症年齢は50.80歳で，中年から高齢に好発している．Eviatarら12）の涙腺原発粘表皮癌のreviewでも中年から高齢に好発しているが，12歳の小児に発症した例もみられる．今回筆者らはMRIによる検査を行ったが，MRIの画像について言及している報告は少ない．Warnerら13）は，MRI検査ではT1強調画像で高信号を呈するとしているが，本症例ではあてはまっていなかった．木村ら10）の報告では，腫瘍はT1強調画像で筋肉よりもわずかに高い中等度の信号強度を呈し，T2強調画像で不均一な低.中程度の信号を呈していた．ガドリニウム静注後のT1強調画像では，全体に不均一な造影増強効果がみられた．本症例のMRIによる画像所見でも木村らの報告例と比較的類似したMRI所見を呈していた．また，本例では涙腺導管を介して2つの腫瘤がみられ，その外側を皮膜が覆っている所見がみられた．眼窩原発の粘表皮癌は症例数が少なく，予後のまとまった表1涙腺で発生した粘表皮癌の国内報告例一覧症例報告者年齢（歳）・性別悪性度治療1松尾（1978）51・男性軽度Kronlein手術，rad2星野（1980）67・男性高度En3高橋（1984）65・男性高度Ex，rad4吉田（1984）81・男性高度Ex5藤江（1993）53・女性中等度Ex6響（1995）75・女性軽度Ex7木村（2000）66・男性中.高度En，chem，rad8松崎（2011）38・男性軽.中度Ex9本例79・女性高度En，radrad：放射線照射，En：眼窩内容除去術，Ex：腫瘍摘出術，chem：化学療法．術後経過8カ月生存2年2カ月生存1年3カ月で死亡3カ月で死亡1年6カ月生存5年5カ月生存6カ月生存2年生存2年生存1296あたらしい眼科Vol.29，No.9，2012（120）統計データの報告がない．粘表皮癌は，扁平上皮様細胞と粘液産生細胞からなり，その移行型の中間型細胞がみられることもある．粘液産生細胞にはPAS，alcianblue，mucicarmineなどのムチン染色に陽性を呈するムチンがみられる．粘液産生細胞の割合が多く，扁平上皮様細胞が少なく，異型性に乏しいほど高分化型で予後は良好であり，粘液産生細胞の割合が乏しく，扁平上皮様細胞が多く，細胞異形成が著しいほど低分化型で予後は不良である．Thorvaldssonら14）は唾液腺原発粘表皮癌の12年生存率で，悪性度の低いGrade1では100％，Grade2では97％，Grade3では43％と報告している．Seifertら15）は唾液腺原発粘表皮癌の5年生存率で高分化型では95％，中分化型では80.90％，低分化型では25.30％と報告している．低分化型の粘表皮癌では高分化型，中分化型の粘表皮癌に比べて極端に生命予後が不良になっている．涙腺原発粘表皮癌の国内報告例では（表1），悪性度が高い症例では5例中2例が死亡している．死亡した2例は局所切除が行われ，生存している3例では眼窩内容除去術が行われている．Eviatarら12）の涙腺原発粘表皮癌のreviewでも悪性度の低いGrade1およびGrade2では生命予後が良好であるのに対して，悪性度の高いGrade3では死亡例が多くみられる．特にGrade3で生存している症例は眼窩内容除去を施行されているのは注目すべき点である．悪性度の高い粘表皮癌の症例に対しては眼窩内容除去術を行い，腫瘍とともに周囲の組織を含めて広範囲に切除する必要があると思われる．涙腺原発粘表皮癌に対する放射線療法は国内の報告例では，松尾ら4）が7,000radのライナック照射を，高橋ら6）は4,000radのリニアック照射を，木村ら10）は60Gyの放射線照射を行っている．筆者らの症例では病理学的所見で悪性度が高かったため，局所再発防止のため70Gyの放射線照射を施行した．Jakobssonら16）は粘表皮癌に対する放射線の感受性は低いと報告している．粘表皮癌に対する放射線治療の報告例は少なく，放射線による効果は現在のところ不明であり，今後より多くの症例による検討が必要である．文献1）StewartFW,FooteFW,BeckerWF：Mucoepidermoidtumorsofsalivaryglands.AnnSurg122：820-844,19452）KrollsSO,TrodahlJN,BoyersRC：Salivaryglandlesionsinchildren.Cancer30：459-469,19723）NagaoK,MatsuzakiO,SaigaHetal：HistopathologicalstudiesonparotidglandtumorsinJapanesechildren.VirchowsArchPatholAnatHistol388：263-272,19804）松尾信彦，長谷川栄一，藤原久子ほか：涙腺原発の粘表皮癌の一例．眼紀29：1011-1111,19785）星野元宏，市川宏：名大眼科22年間における眼科腫瘍109例の検討─第2報，発生頻度および病理組織像について─．眼紀31：648-656,19806）高橋博之，横山寧恵，片岡和洋ほか：涙腺に原発した粘表皮癌の1例．臨床皮膚科38：1145-1148,19847）吉田雅子，雨宮次生：涙腺原発粘表皮癌の1症例．眼臨78：695-699,19848）藤江直子，三村康男，谷崎勍ほか：涙腺部粘表皮癌の1例．あたらしい眼科10：1421-1426,19939）響徹，鈴木純一，小成賢二ほか：眼科領域にみられたmucoepidermoidcarcinomaの2例．臨眼49：719-723,199510）木村久理，阿部俊明，所敏広ほか：涙腺原発の粘表皮癌の1例．臨眼54：1339-1343,200011）松崎晶子，川上智子，青山肇ほか：涙腺の粘表皮癌の1例．診断病理28：90-93,201112）EviatarJA,HornblassA：Mucoepidermoidcarcinomaofthelacrimalgland.25casesandareviewandupdateoftheliterature.OphthalmicPlastReconstrSurg9：170181,199313）WarnerMA,WeberAL,JakobiecFA：Benignandmalignanttumorsoftheorbitalcavityincludingthelacrimalgland.NeuroimagingClinNorthAm6：123-142,199614）ThorvaldssonSE,BeahrsOH,WoolnerLBetal：Mucoepidermoidtumorsofthemajorsalivaryglands.AmJSurg120：432-438,197015）SeifertG,BrocheriousC,CardesaAetal：WHOinternationalhistologicalclassificationoftumors.Tentasivehistologicalclassificationofsalivarygland.PatholResPract186：555-581,199016）JakobssonPA,BlanckC,EnerothCM：Mucoepidermoidcarcinomaoftheparotidgland.Cancer22：111-124,1968＊＊＊（121）あたらしい眼科Vol.29，No.9，20121297